Extraorální Kostní Choristoma v Oblasti Hlavy a Krku: kazuistika a přehled Literatury

Abstrakt

kostní choristoma je benigní nádor, skládající se z pravidelné kostní tkáně v nepravidelném lokalizace. Choristomy v oblasti hlavy a krku jsou vzácné. Nejčastěji se nacházejí v oblasti jazyka nebo ústní sliznice. Existuje také velmi málo zpráv o kostních choristomech v submandibulární oblasti. Představujeme případ ženy s velkým kaudálním kostním choristomem v laterálním cervikálním trojúhelníku. Přehled literatury je uveden o všech hlášených případech v oblasti krku. Patogeneze je zatím nevysvětlená. Náš případ podporuje teorii, že vývoj kostního choristomu je reakcí na dřívější trauma. Cervikální kostní choristomy jsou zřídka, ale představují důležitou diferenciální diagnózu při léčbě cervikálního nádoru.

1. Úvod

kostní choristom je benigní nádor sestávající z pravidelné kostní tkáně v nepravidelné lokalizaci . Choristomy se nejčastěji vyskytují v oblasti jazyka nebo ústní sliznice . Kromě těchto lokalizací jsou choristomy v oblasti hlavy a krku vzácné. Podáme zprávu o případu zahrnujícím velký, kaudální kostní choristom v laterálním cervikálním trojúhelníku. Podle našeho výzkumu v oblasti cervikální měkké tkáně byly v anglické literatuře dosud popsány pouze čtyři kostní choristomy. Všechny tyto choristomy jsou prezentovány v kraniocervikální měkké tkáni submentální nebo submandibulární oblasti .

2. Kazuistika

naše zpráva se týká 46leté pacientky, která se představila naší nemocnici. Všimla si pevné, prostorově zabírající léze v levé krční měkké tkáni, která se pomalu zvětšovala po dobu několika měsíců. Podle pacienta byla biopsie cervikálních lymfatických uzlin provedena ve stejné lokalizaci před 12 lety. Kromě nespecifického zánětu byl průběh nenápadný. Při klinickém vyšetření byla cervikální hmota hmatatelná. Cítil se pevný a mohl se pohybovat nezávisle na kůži, ale ne nezávisle na měkké tkáni děložního hrdla. Ultrazvuk odhalil pevnou strukturu s úplným hřbetním akustickým útlumem. Počítačová tomografie cervikální měkké tkáně ukázala pevnou strukturu měřící cca. 24 × 21 × 33 mm, které se zdály být v souladu s kalcifikací a které neměly žádný kontakt se sousedními kostními strukturami (viz Obrázek 1). Intraoperačně byla zcela extirpována tvrdá, kostnatá, hladce pokrytá hmota s největším průměrem přibližně 4 cm s primárním uzavřením rány. Pooperační hojení bylo bez komplikací. Formalinem fixovaný vzorek měl velikost 37 × 22 × 22 mm a hmotnost byla 12 g (viz Obrázek 2). Histopatologie vzorku zpracovaného barvením hematoxylinem a eosinem odhalila kulatou kostní hmotu hladce pokrytou úzkou lamelou pojivové tkáně. Pod okolní kompaktní kost, struktura se skládala ze spongiózní kostní tkáně s pravidelným medulární dutiny obklopující žluté dřeně, stejně jako různě velké oblasti zralý krvetvorné kostní dřeni, což naznačuje, mimoděložní tvorbu pravidelně diferencovanou kostní tkáně (viz Obrázek 3).

()

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

Obrázek 1

Předoperační computertomography skenování: axiální (a), koronárních (b), a 3D-rekonstrukce (c). CT vyšetření ukazuje kalcifikovanou hmotu bez kontaktu s kostrou.

Obrázek 2

Zobrazení odstraněny formalin-fixovaný vzorek (37 × 22 × 22 mm, 12 g, projevující se jako kolo, kostní hmoty hladce vztahuje úzké lamely pojivové tkáně).

Obrázek 3

Histopatologické vzhled léze (hematoxylin a eosin barvení, zvětšení 10x). Pod okolní kompaktní kostí se struktura skládá z spongiózní kostní tkáně s pravidelnými medulárními dutinami.

3. Diskuse

termín “kostní choristom” a jeho definice lze připsat Krollsovi et al. Popsali několik případů ektopické kostní tkáně v oblasti ústní měkké tkáně . Obecně řečeno, choristomy jsou vzácné. V oblasti hlavy a krku se nacházejí převážně v jazyku a okolní měkké tkáni . Klinická prezentace kostní choristomas obvykle formu bezbolestné, pomalu progresivní prostor-zabírat léze. Infekce jsou zřídka. Jak se choristomy zvětšují, objevují se funkční stížnosti, jako je dysfagie . V oblasti krku je počet hlášených případů extrémně nízký (viz tabulka 1). Psimopoulou a Antoniades popsali jeden případ submentálního choristomu. Johann et al., Kamburoğlu et al., a Šimada a kol. každý popsal jeden případ submandibulárního kostního choristomu. V německojazyčné literatuře, Schmal et al. hlášeno na případu v oblasti mandibulárního úhlu. V průběhu naší literatuře výzkumu, jsme nenarazili na jediný publikovaný případě kostní choristoma v kaudální oblasti laterální krční trojúhelník. V oblasti jazyka a ústní dutiny se většina případů vyskytuje u žen . Synopse několika málo publikovaných případů v oblasti cervikálních měkkých částí vykazuje odchylnou tendenci. V této lokalizaci se zdá, že kostní choristomy se vyskytují se stejnou frekvencí u mužů a žen. Průměrný věk je 45,33 ± 10,16 let. Vzhledem k malému počtu případů však nejsou spolehlivá prohlášení týkající se průměrného věku a distribuce možná.

existují různé klinické diferenciální diagnózy hmot hlavy a krku v kaudální oblasti laterálního cervikálního trojúhelníku. Podle znalostí počítačetomografických nálezů je množství diferenciálních diagnóz sníženo na kostní nebo kalcifikované léze, jako jsou myositis ossificans, kalcifikované lymfatické uzliny, kalcifikovaný hemangiom nebo kostní choristom. Kalcifikované lymfatické uzliny jsou spojeny s tuberkulózou, metastatickými karcinomy štítné žlázy, uzdravenými nekrotickými abscesy nebo nehodgkinským lymfomem . Znalost histopatologických vzhled našeho vzorku, tyto diferenciální diagnózy byla rychle vyloučena, vzhledem k tomu, že kromě pravidelných strukturovaných spongiózní kostní tkáně, kostní dřeně, tkání byla nalezena.

patogeneze kostního choristomu je dosud nevysvětlena. Literatura nepopisuje zvýšené riziko maligní transformace. Existuje několik teorií o vývoji těchto lézí. Jako potenciální patomechanismy jsou diskutovány dědičné malformace a reakce na předchozí trauma . Druhá hypotéza je podporována případem, který zde uvádíme. Anamnéza našeho pacienta odhalila úzkou korelaci s předchozím zásahem do oblasti krku. Uvedla, že biopsie cervikální lymfatické uzliny byla provedena na stejném místě před lety. Bohužel nebylo možné získat starou histopatologickou zprávu, takže korelace mezi těmito dvěma incidenty zůstává nejasná.

léčba choristomů zahrnuje chirurgickou exstirpaci léze. Recidivy jsou zřídka, přesto hlášeny v literatuře, což znamená, že následná vyšetření mohou být přesto prospěšná .

4. Závěr

Krční kostní choristomas jsou jen zřídka, ale představují důležitou diferenciální diagnóza myositis ossificans a zejména vápenatí krčních lymfatických uzlin z různých příčin, a proto, že jsou z širšího klinického zájmu.

Zpřístupnění

v Tomto případě byla předložena v rámci 87. Výročním Zasedání německé Společnosti Otorinolaryngologie, Chirurgie Hlavy a Krku v přednášce.

Střet Zájmů

autoři prohlašují, že neexistují žádné střety zájmů týkající se zveřejnění tohoto článku.

Poděkování

autoři na vědomí podporu od německé Nadace pro Výzkum (DFG) a Publikace s Otevřeným Přístupem, Fond Charité—Universitätsmedizin Berlin.