頭頸部領域の口腔外骨性脈絡膜腫：症例報告と文献レビュー
要約
骨性脈絡膜腫は、不規則な局在の規則的な骨組織からなる良性腫瘍である。 頭頸部領域の絨毛腫はまれである。 最も頻繁に、それらは舌または口腔粘膜の領域に見出される。 顎下領域の骨性脈絡膜腫に関する報告は非常に少ない。 外側頚部三角形内に大きな尾側骨性脈絡膜腫を有する女性の症例を提示した。 文献レビューは、首の領域で報告されたすべての症例について与えられる。 病因はまだ説明されていません。 本症例は，骨性脈絡膜腫の発症が以前の外傷に対する反応であるという理論を支持している。 頚部osseous choristomasはほとんどありませんが、頚部腫瘍を取扱うとき重要な鑑別診断を表します。
1. はじめに
骨性絨毛腫は、不規則な局在の規則的な骨組織からなる良性腫瘍である。 絨毛腫は、舌または口腔粘膜の領域で最も頻繁に見られる。 これらの局在を超えて、頭頸部領域の絨毛腫はまれである。 外側頚部三角形内に大きな尾側骨性脈絡膜腫を合併した症例を報告した。 頚部軟部組織の領域における我々の研究によると、これまでの英語文献に記載されているのは四つの骨性脈絡膜腫のみである。 これらの脈絡膜腫はすべて，顎下または顎下領域の頭蓋頚部軟部組織内に存在した。
2. 症例報告
私たちの報告は、私たちの病院に提示した46歳の女性患者を指します。 彼女は数ヶ月の期間にわたってゆっくりとサイズが増加していた左頚部軟部組織のしっかりした、スペース占有病変に気づいていた。 患者によると、12年前に子宮頸部リンパ節生検が同じ局在化で行われていた。 非特異的な炎症とは別に、経過は目立たなかった。 臨床検査では頚部腫りゅうを触知した。 それはしっかりと感じられ、皮膚とは独立して動くことができたが、子宮頸部軟部組織とは独立して動くことはできなかった。 超音波は完全な背側音響減衰を有する固体構造を明らかにした。 頚部軟部組織のコンピュータ断層撮影は、約測定固体構造を示した。 24×21×33mmで、石灰化と一致し、隣接する骨構造と接触していないように見えた（図1参照）。 術中、約4cmの最大直径を有する硬い、骨のある、滑らかに覆われた塊が完全に摘出され、創傷が一次閉鎖された。 術後の治癒には合併症はなかった。 ホルマリン固定試料のサイズは37×22×22mmで、重量は12gでした（図2参照）。 ヘマトキシリンとエオシン染色で処理した標本の病理組織学的検査では，結合組織の狭いラメラで滑らかに覆われた円形の骨質腫りゅうを認めた。 周囲のコンパクトな骨の下には、黄色の骨髄を囲む規則的な髄腔を持つ海綿骨組織と、成熟した造血骨髄の異なるサイズの領域からなり、規則的に分化した骨組織の異所性形成を示唆している（図3参照）。
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3. 議論
用語”骨性絨毛腫”およびその定義は、Krolls et al. 口腔軟部組織の領域における異所性骨組織のいくつかの症例について述べた。 一般的に言えば、絨毛腫はまれです。 頭部および頸部領域では、それらは主に舌および周囲の軟部組織内に見出される。 Osseous choristomasの臨床提示は通常痛みのなく、ゆっくり進歩的なスペース占有損害の形態を取ります。 感染症はほとんどありません。 絨毛腫の大きさが増加するにつれて、嚥下障害などの機能的愁訴が現れる。 頸部領域では、報告された症例数は極めて低い（表1参照）。 ＰｓｉｍｏｐｏｕｌｏｕとＡｎｔｏｎｉａｄｅｓは，髄膜下脈絡膜腫の一つの症例を記載した。 ヨハン他 ら、ｋａｍｂｒｏｕｚｌｕら（１ ９ ９ ９）。 およびＳｈｉｍａｄａ ｅ ｔ ａ ｌ． 顎下骨性脈絡膜腫の一つの症例をそれぞれ記載している。 ドイツ語の文献では、Schmal et al. 下顎角領域の症例を報告した。 文献研究の過程で，外側頚部三角形の尾側領域における骨性脈絡膜腫の単一の発表された症例に遭遇しなかった。 舌および口腔の領域内では、ほとんどの症例が女性に起こる。 頚部軟部領域における少数の発表例の概要は逸脱傾向を示している。 この局在化では、骨性脈絡膜腫は男性と女性で同じ頻度で発生するようである。 平均年齢は45.33±10.16歳である。 しかし、症例数が少ないため、平均年齢および分布に関する信頼できる記述は不可能である。
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側頚部三角形の尾側領域における頭頸部腫りゅうの様々な臨床的鑑別診断がある。 コンピュータ断層撮影所見の知識では、鑑別診断の量は、骨粗鬆症、石灰化したリンパ節、石灰化した血管腫、または骨性絨毛腫などの骨または石灰化した病変に減少する。 石灰化したリンパ節は、結核、転移性甲状腺癌、治癒した壊死性膿瘍、または非ホジキンリンパ腫と関連している。 我々の標本の病理組織学的外観を知って、これらの鑑別診断は、規則的な構造化された海綿骨組織に加えて、骨髄組織が発見されたという事実のために、迅速に除外された。
骨性絨毛腫の病因は未だ解明されていない。 文献は、悪性形質転換のリスクの増加を記述していない。 これらの病変の発症に関するいくつかの理論が存在する。 潜在的な病態メカニズムとして、遺伝性奇形および以前の外傷に対する反応が議論される。 後者の仮説は、ここで報告したケースによって支持されている。 患者の異常所見は頚部領域における以前の介入と密接な相関を明らかにした。 彼女は、子宮頸部リンパ節生検が数年前に同じ場所で行われていたことを報告した。 残念ながら、古い病理組織学的報告を取得することはできなかったため、これら二つの事件の間の相関は不明のままである。
絨毛腫の治療には、病変の外科的切除が含まれる。 再発はほとんどありませんが、文献で報告されているため、フォローアップ検査は有益である可能性があります。
4. 結論
頚部骨性絨毛腫はめったにありませんが、骨性筋炎、特に異なる原因の頚部リンパ節を石灰化する重要な鑑別診断を表しています。
ディスクロージャー
この症例は、ドイツ耳鼻咽喉科頭頸部外科学会の第87回年次総会において講演で発表されました。
利益相反
著者らは、この記事の出版に関して利益相反はないと宣言しています。
謝辞
著者らは、ドイツ研究財団（DFG）とCharité—Universitätsmedizin Berlinのオープンアクセス出版基金からの支援を認めています。
