Ekstraoral Osseøs Choristom I Hode-Og Nakkeområdet: Case Report And Literature Review

Abstrakt

et osseøst choristom er en godartet svulst som består av vanlig beinvev i uregelmessig lokalisering. Choristomer i hode-og nakkeområdet er sjeldne. Oftest er de funnet i regionen av tungen eller munnslimhinnen. Det er også svært få rapporter om osseøse choristomer i den submandibulære regionen. Vi presenterer saken om en kvinne med et stort, kaudalt osseøst choristom i den laterale cervical triangelen. Litteraturgjennomgang er gitt om alle de rapporterte tilfellene i nakkeområdet. Patogenesen er ennå uforklarlig. Vårt tilfelle støtter teorien om at utviklingen av et osseøst choristom er en reaksjon på et tidligere traume. Cervical osseous choristomas er sjelden, men de representerer en viktig differensialdiagnose når det gjelder en livmorhalskreft.

1. Innledning

en osseøs choristom er en godartet svulst som består av vanlig beinvev i uregelmessig lokalisering . Choristomer er oftest funnet i regionen av tungen eller munnslimhinnen . Utover disse lokaliseringene er choristomer i hodet og nakkeområdet sjeldne. Vi rapporterer om en sak som involverer en stor, caudal osseous choristoma innenfor lateral cervical trekant. Ifølge vår forskning i regionen av cervical soft tissue, har bare fire osseøse choristomer blitt beskrevet i engelskspråklig litteratur til dags dato. Disse choristomas alle presentert innenfor craniocervical bløtvev av submental eller submandibular regionen .

2. Saksrapport

vår rapport refererer til en 46 år gammel kvinnelig pasient som presenterte til sykehuset vårt. Hun hadde lagt merke til en fast, plass-opptar lesjon i venstre cervical bløtvev som hadde blitt økt i størrelse sakte over en periode på flere måneder. Ifølge pasienten hadde en cervikal lymfeknudebiopsi blitt utført i samme lokalisering for 12 år siden. Bortsett fra en uspesifikk betennelse, hadde kurset vært ubetydelig. I den kliniske undersøkelsen var livmorhalsmassen palpabel. Det føltes fast og kunne flyttes uavhengig av huden, men ikke uavhengig av cervical soft tissue. Ultralyd avslørte en solid struktur med fullstendig dorsal akustisk demping. Computertomografi av det cervikale bløtvevet viste en solid struktur som måler ca. 24 × 21 hryvnias 33 mm, som syntes å være i samsvar med en forkalkning og som ikke hadde kontakt med tilstøtende benstrukturer (Se Figur 1). Intraoperativt ble en hard, benaktig, jevnt dekket masse med en største diameter på ca 4 cm fullstendig utryddet, med primær lukning av såret. Postoperativ helbredelse var fri for komplikasjoner. Den formalinfikserte prøven hadde en størrelse på 37 × 22 × 22 mm, og vekten var 12 g (Se Figur 2). Histopatologi av prøven behandlet med en hematoksylin-og eosinfarging viste en rund, benaktig masse jevnt dekket av en smal lamell av bindevev. Under det omkringliggende kompakte benet besto strukturen av cancelløst benvev med vanlige medullære hulrom som omslutter gul marg, samt forskjellige størrelser av modent hematopoietisk benmarg, noe som tyder på en ektopisk dannelse av regelmessig differensiert benvev (Se Figur 3).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)

(a)
(a) (b)
(b)  (c)
(c))

Figur 1
Preoperativ computertomography scan: aksial (a), koronar (b) OG 3D-rekonstruksjon (c). CT-skanningen viser en kalsifisert masse uten kontakt med skjelettet.

Figur 2
Visning av den fjernede formalinfikserte prøven (37 × 22 × 22 mm, 12 g, presentert som en rund, benaktig masse jevnt dekket av en smal lamell av bindevev).

Figur 3
Histopatologisk utseende av lesjonen(hematoksylin og eosinfarging, forstørrelse 10x). Under det omkringliggende kompakte beinet består strukturen av cancelløst beinvev med vanlige medulære hulrom.

3. Diskusjon

begrepet “osseous choristoma” og dens definisjon kan tilskrives Krolls et al. De beskrev flere tilfeller av ektopisk beinvev i regionen av det orale myke vevet . Generelt er choristomer sjeldne. I hode-og nakkeområdet er de hovedsakelig funnet i tungen og det omkringliggende myke vevet . Kliniske presentasjoner av osseous choristomas vanligvis ta form av smertefri, sakte progressive plass-opptar lesjoner. Infeksjoner er sjelden. Som choristomer øker i størrelse, oppstår funksjonelle klager, som dysfagi . I halsregionen er antallet rapporterte tilfeller ekstremt lavt (Se Tabell 1) . Psimopoulou og Antoniades beskrev ett tilfelle av en submental choristoma. Johann et al., Kamburoğ et al., Og Shimada et al. har hver beskrevet ett tilfelle av submandibular osseous choristoma. I tyskspråklig litteratur, Schmal et al. rapportert om et tilfelle i regionen av mandibulær vinkel. I løpet av vår litteraturforskning møtte vi ikke et enkelt publisert tilfelle av et osseøst choristom i kaudalområdet i den laterale livmorhalstriangelen. Innenfor regionen av tungen og munnhulen forekommer de fleste tilfeller hos kvinner . Synopsis av de få publiserte tilfellene i regionen av cervical soft parts viser en avvikende tendens. I denne lokaliseringen synes osseøse choristomer å forekomme med samme frekvens hos menn og kvinner. Gjennomsnittsalderen er 45.33 ± 10.16 år. På grunn av det lille antallet tilfeller er imidlertid pålitelige uttalelser om gjennomsnittlig alder og distribusjon ikke mulig.

Kjønn Alder (år) Lokalisering
Kamburoğ et al. w 33 Submandibular
Shimada et al. m 50 Submandibular
Johann Et al. m 32 Submandibular
Psimopoulou Og Antoniades w 50 Submental
Schmal et al. m 61 Mandibulær vinkel
Tabell 1
Oversikt over tilfeller av osseous choristom i cervical soft vev publisert i litteraturen. Tabellen viser at alle de tidligere beskrevne lesjonene har blitt funnet i den submandibulære eller submental regionen.

det er ulike kliniske differensialdiagnoser av hode – og nakkemasser i kaudalområdet i den laterale livmorhalstriangelen. I kjennskap til computertomographic funn, mengden av differensialdiagnoser er redusert til benete eller forkalkede lesjoner, slik som myositt ossificans, forkalkede lymfeknuter, forkalkede hemangioma, eller osseous choristoma. Forkalkede lymfeknuter er forbundet med tuberkulose, metastatisk skjoldbruskkarsinom, helbredet nekrotiske abscesser eller ikke-Hodgkin lymfom . Å vite det histopatologiske utseendet til prøven vår, ble disse differensialdiagnosene raskt utelukket, på grunn av at i tillegg til det vanlige strukturerte cancelløse beinvevet ble benmargvev funnet.

patogenesen av osseøs choristom er ennå uforklarlig. Litteraturen beskriver ikke en økt risiko for ondartet transformasjon. Det finnes flere teorier om utviklingen av disse lesjonene. Som potensielle patomekanismer diskuteres en arvelig misdannelse og en reaksjon på et tidligere traume . Den sistnevnte hypotesen støttes av saken vi rapporterer her. Vår pasientens anamnese viste en nær sammenheng med en tidligere inngrep i nakkeområdet. Hun rapporterte at en cervikal lymfeknudebiopsi hadde blitt utført på samme sted år før. Dessverre var det ikke mulig for oss å skaffe oss den gamle histopatologiske rapporten, slik at sammenhengen mellom disse to hendelsene forblir uklar.

Behandling av choristomer innebærer kirurgisk utryddelse av lesjonen. Tilbakefall er sjelden, men rapportert i litteraturen, noe som betyr at oppfølgingsundersøkelser likevel kan være gunstige .

4. Konklusjon

Cervical osseous choristomas er sjelden, men de representerer en viktig differensialdiagnose til myositis ossificans og spesielt til kalsifiserende cervical lymfeknuter av forskjellige årsaker; derfor er de av bredere klinisk interesse.

Disclosure

denne saken har blitt presentert i den 87. Årlige Generalforsamlingen i det tyske Samfunnet For Otorhinolaryngologi, Hode-Og Nakkekirurgi i et foredrag.

Interessekonflikter

forfatterne erklærer at det ikke er noen interessekonflikter angående publisering av denne artikkelen.

Anerkjennelser

forfatterne anerkjenner støtte fra den tyske Forskningsstiftelsen (dfg) og Open Access—Publiseringsfondet Til Charité-Universitetä Medizin Berlin.

Legg igjen en kommentar

Din e-postadresse vil ikke bli publisert.