Cholesterolgranuloom in odontogene cysten: een raadselachtige laesie

Abstract

Cholesterolgranuloom (CG) is het resultaat van het vreemde lichaamstype van respons op de accumulatie van cholesterolkristallen en is vaak aanwezig in combinatie met chronische middenooraandoeningen. Onlangs zijn gevallen van CG in kaken gemeld, maar nog steeds zijn er zeer weinig gevallen gevonden van CG in tandheelkundige literatuur. Dit artikel presenteert drie zeldzame gevallen van CG in de wand van odontogene cysten benadrukken op de mogelijke rol in de uitbreiding van de bijbehorende laesie en boterosie. Het legt ook de nadruk op het feit dat meer gevallen van CG moeten worden gemeld, zodat de aard en pathogenese in de mondholte meer waarneembaar.

1. Inleiding

Cholesterolgranuloom (CG) is een histopathologische entiteit die wordt gekenmerkt door het verzamelen van talrijke cholesterolspleten, die geassocieerd worden met vreemde reuzencellen, schuimcellen en met hemosiderine gevulde macrofagen . Meest voorkomende plaats van optreden van CG is middenoor (over het algemeen geassocieerd met chronische middenoorziekten). Longen, hersenen, nieren, mastoïd proces, Borst, Sella turcica, pontocerebelline hoek, testis, en apex van temporale bot piramide zijn de andere plaatsen waar CG kan optreden . Onlangs werd gemeld dat CG ook kon voorkomen in het gezichtskelet, maxillaire antrum en frontale bot zijn de twee gemeenschappelijke plaatsen . De klinische symptomen zijn niet-specifiek en hangen van de lokalisatie en de omvang in elk individueel geval af . In de Engelse literatuur zijn zeer weinig gevallen van CG gemeld die in de kaken voorkomen. We melden drie unieke gevallen waarin de odontogene cysten secundair ontstoken waren en expansievorming en bijbehorende botafbraak vertoonden als gevolg van CG-vorming.

2. Reeks Gevallen

2.1. Zaak 1

een 45-jarige man meldde zich bij het instituut met de klacht van zwelling in de achterste tand regio van de rechter maxilla sinds een maand. De patiënt gaf een anamnese voor de extractie van 17, 18 (met Graad II mobiliteit) voor hetzelfde in particuliere tandheelkundige kliniek, maar na extractie hield de zwelling aan. Bij palpatie was de zwelling zacht en fluctuerend van aard, gaande van de buccale vestibule tot de middellijn van het harde gehemelte. FNAC werd geprobeerd, maar de massa bloedde overvloedig. CT-scan toonde een enorme uitgestrekte, goed afgebakende, en osteolytische massa die zich uitstrekt van bovenkaak naar de kaakholte. Een voorlopige diagnose van keratocystische odontogene tumor (KCOT) werd gemaakt. Chirurgische enucleatie van de cyste werd uitgevoerd en het weefsel werd verzonden voor histopathologisch onderzoek. De secties onthulden proliferatie van cystische odontogene epitheliale voering met palisaded hyperchromatische zuilvormige kernen, stellate reticulum zoals gebieden, en bladen van overvloedige spookcellen. Het omringende bindweefsel stroma toonde Rijpe collageenbundels. Overvloedige hemorragische gebieden en fibrineafzettingen waren duidelijk zowel in vezelige wand als in cystisch lumen. Ook zichtbaar zowel in het bindweefsel en in cystic lumen waren overvloedige cholesterol spleten en hemorragische gebieden. Focale gebieden van de vorming van spookcellen waren ook zichtbaar in het stroma omringd door vreemde lichaam reuzencellen en hemosiderine pigmentatie. Dus, op basis van dit een definitieve diagnose van calcifying odontogene cyste met cholesterol granuloom werd gemaakt (figuur 1).

(a)
(een)
(b)
b)
(c)
c)
(d)
d)

(a)
(a)b)
b)c)
c)d)
d)

Figuur 1
(a) CT-scan beeld van enorme expansile, goed afgebakend, en osteolytische massa die de verlenging van de bovenkaak in de kaakholte aan de rechterkant; (B) proliferatie van cystische odontogene epitheliale bekleding met gepalisade hyperchromatische zuilvormige kernen, stellaat reticulumachtige gebieden en platen van overvloedige spookcellen (h/E 4x); (c) cholesterolspleten in cystische wand (h/e 4x); (d) cholesterolspleten in cystische wand (h/e 10x).

2.2. Zaak 2

een 38-jarige vrouw klaagde sinds 6 maanden over zwelling aan de rechterzijde van de achterste onderkaak. De patiënt verklaarde dat de zwelling geleidelijk in grootte met pus afscheiding en geen pijn nam. Intraoraal, de zwelling was 3 × 2 cm groot in een rechte hoek gebied met ontbrekende 48. Bovenliggende mucosa leek glad, nonerythematous en niettender op palpatie. Een welomschreven radiolucentie in relatie tot kroon van 48 werd gezien in de orthopantomografie. Een voorlopige diagnose van dentigereuze cyste en keratocystische odontogene tumor (KCOT) werd gemaakt. De cyste was chirurgisch enucleated en de histopathologie onthulde nonkeratinized gestratificeerde plaveiselcel cystische epitheliale voering, 2-3-cel laag dik, die proliferatie in weinig gebieden geassocieerd met onderliggende ontsteking toonde. In de cystische capsule van het bindweefsel, waren gemengde inflammatoire celinfiltraten met gebieden van bloeding duidelijk. Een deel van het weefsel onthulde overvloedige cholesterolspleten in de cystische capsule in samenwerking met meerkernige reuzencellen. Op basis hiervan werd een diagnose gesteld van dentigereuze cyste met cholesterolgranuloom (Figuur 2).

(a)
(een)
(b)
b)
(c)
c)
(d)
d)

(a)
(a)b)
b)c)
c)d)
d)

Figuur 2
(a) Een OPG tonen van een goed gedefinieerde radiolucentie in relatie tot de kroon van 48; (b) niet-gekeratiniseerde gelaagde plaveiselcystische epitheliale bekleding die proliferatie in enkele gebieden geassocieerd met onderliggende cholesterol spleten en extravasated RBCs in de cystische wand (h/e 4x) toonde; (c) cystische bekleding met overvloedige gebied van bloeding in de cystische wand (h/e 4x); (d) cholesterol spleten in cystische wand (h/e 20x).

2.3. Zaak 3

een 47-jarige man gemeld met klachten van pijn in de linker onderkaak van de onderkaak gedurende de afgelopen twee dagen. Hij gaf een geschiedenis van zwelling aan deze kant sinds twee maanden. Lichte zwelling was aanwezig aan de linkerkant van de onderkaak, die hard was op palpatie en niet-zacht. Intraoraal was de zwelling zacht in consistentie en pijnlijk met een lichte opening aanwezig op de KAM regio waardoor geelachtig groene kleurafvoer werd opgemerkt. Computertomografie toonde een goed gedefinieerde radiolucentie (30 × 14 mm groot) aanwezig op de linker hoek van de onderkaak gebied met 38 verplaatst in de buurt van de inferieure grens van de onderkaak. Incisionele biopsie werd verzonden voor histopathologische evaluatie die cystische voering van verschillende dikte, niet-gekeratiniseerde gelaagde plaveiselcel van aard met weinig gebieden van slijm metaplasie bleek. Bindweefsel capsule was fibrocellulair met vasculaire kanalen en milde inflammatoire cel infiltraat en een diagnose van dentigerous cyste werd gemaakt. Hierna werd het uitgesneden Weefsel verzonden dat na herhaalde regrossing en weefselafscheiding geen cystische voering vertoonde. Het bindweefsel stroma was ectomesenchymaal en fibrocellulair met overvloedige cholesterol spleten en chronische inflammatoire cel infiltraat (Figuur 3).

(a)
(een)
(b)
b)
(c)
c)
(d)
d)

(a)
(a)b)
b)c)
c)d)
d)

Figuur 3
(a) CT-scan toonde een goed gedefinieerde radiolucentie (30 × 14 mm) op de linker hoek van de onderkaak regio; (B) bij incisionele biopsie, 2-3-cel laag dikke niet-gekeratiniseerde gelaagde plaveiselcel epitheliale voering die proliferatie toonde in enkele gebieden geassocieerd met onderliggende ontsteking (h/E 4x); (C) bij excisionele biopsie cholesterol spleten in cystische wand (h/e 10x); (d) cholesterol spleten in cystische wand (h/e 40x).

3. Bespreking

CG toont histopathologisch een grote verzameling longitudinale cholesterol spleten die worden gevormd op de plaats van cholesterolkristallen als gevolg van het oplossen van kristallen op het moment van weefselverwerking en is ingebed in vezelig granulatieweefsel met omringende vreemde lichaamstype van meerkernige reuzencellen en macrofagen gevuld met hemosiderine . Na een uitgebreid onderzoek zijn zes gevallen van CG gevonden in de mondholte, waarbij tot nu toe slechts drie gevallen van CG in de wand van odontogene cyste zijn gemeld . We rapporteren drie extra gevallen van CG die voorkomen in wand van odontogene cysten (Tabel 1).

auteur jaar leeftijd / geslacht plaats geassocieerd met
Lee et al. 2010 68/Man rechter voorste tot achterste onderkaak Dentigereuze cyste
Bhullar et al. 2012 43/Man linker achterste onderkaak Dentigereuze cyste
Aparna et al. 2013 68/female Right posterior mandible Ameloblastomatous calcifying odontogenic cyst
Case 1 2016 45/Male Right posterior maxilla Calcifying odontogenic cyst
Case 2 2016 38/Female Right posterior mandible Dentigerous cyst
Case 3 2016 47/Male Left posterior mandible Dentigerous cyst
Table 1
gemelde gevallen van cholesterolgranuloom in samenhang met odontogene cyste.

een ambiguïteit is altijd blijven bestaan met betrekking tot de terminologie van CG in de mondholte, zoals Bhaskar, hout, en Goaz beschreven een laesie in de kaak met soortgelijke histopathologische kenmerken, maar noemde het cholesteatoom . Waarin staat dat cholesterol was de belangrijkste component van tumor de term “cholesteatoma” werd geïntroduceerd in 1838 door Muller . Cholesteatoma beschrijft die cystic holtes die door keratinized plaveiselepitheel worden gevoerd en door stroma van variabele dikte worden omringd. De microscopische diagnose hangt volledig af van de aanwezigheid en identificatie van plaveiselepitheel en/of gelamineerd keratiniseerd materiaal . Het belangrijkste verschil tussen histogenese van CG en cholesteatoom is dat er geen epitheel betrokken is bij de vorming van CG. Overgang van CG in cholesteatomen is niet waargenomen, hoewel de twee anomalieën gelijktijdig kunnen optreden . Zo is het gebruik van de term cholesteatoom voor een massa bindweefsel met talrijke cholesterolkristallen, maar zonder epitheliale componenten en keratine ongepast en misleidend .

CG dient te worden overwogen bij klinisch-radiografische differentiële diagnoses van odontogene cysten of tumoren. Netto et al. rapporteerde een geval van mandibulaire CG die een dentigereuze cyste nabootst .

de cholesterolkristallen komen vaker voor bij ontstekingscysten, vooral bij radiculaire cysten. De laagste incidentie werd gemeld bij niet-inflammatoire cysten zoals odontogene keratocyst . In al onze gevallen, CG wordt gezien in de muur van cysten met ontwikkelingsachtergrond.

de pathogenese van CG is controversieel omdat er vele mogelijke mechanismen zijn voorgesteld om het te verklaren, maar er is geen duidelijke consensus bereikt. CG wordt gevormd door irriterend effect van geaccumuleerde cholesterolkristallen als gevolg van de afbraak van bloed, ontstekingsweefsel of exsudaat. Ze trekken reuzencellen van vreemde lichamen aan en veroorzaken zo fibrose . Onze gevallen lijken ook een soortgelijk mechanisme te weerspiegelen. In het middenoor kan de vorming van CG worden toegeschreven aan de obstructie van oorafvoer. Secundair aan absorptie van lucht in mucosa wordt een negatieve druk gecreëerd binnen de luchtholte als gevolg van verstoring van de luchtafvoer. Als gevolg hiervan ontwikkelen zich slijmvliesoedeem en bloedingen. Hematoom van de mucosale bloeding zou niet worden geabsorbeerd, wat resulteert in de omzetting in cholesterolkristallen. Dit kan echter geen mogelijke oorzaak zijn van CG die optreedt in de onderkaak als gevolg van de afwezigheid van intrabonie holten of drainagewegen .

de opbouw van cholesterolkristallen in de cyste wand en cystische vloeistof kan het gevolg zijn van desintegrerende rode bloedcellen van stagnerende bloedvaten in de laesie, circulerende plasmalipiden of vetdegeneratie van bindweefsel in een holte geblokkeerd door ontsteking . Onze gevallen meldden overvloedige gebieden van bloeding, die de oorzaak van de vorming van CG zou kunnen zijn. Nochtans, is weinig momenteel bekend over het moleculaire mechanisme voor CG vorming in de cyste muur. Een recente studie door Yamazaki et al. suggereerde dat de vorming van CG kan worden gerelateerd aan de aanwezigheid van overvloedig perlecan (een keldermembraan heparan sulfaat proteoglycan) in de cyste wand van onrijpe granulatie Weefsel .

CG kan leiden tot uitbreiding van de laesie waarmee het geassocieerd is. Almada et al. rapporteerde dat er kansen van hoofdzakelijk of secundair ontstoken odontogene letsels zijn die vreemd lichaams reactie op cholesterolkristallen in hun capsule vertonen en tot maxillaire sinussen toe te schrijven aan anatomische continuïteit kunnen uitbreiden. Yamazaki et al. gemeld dat CG lijkt te zijn een van de drijvende krachten voor de groei van kaakcysten, vooral die met inflammatoire achtergrond. Zij stelden voor dat de lage dichtheidslipoprotein die door perlecan wordt gevangen in de extracellulaire ruimte wordt geaccumuleerd en geoxideerd en dat geoxideerd-lage dichtheidslipoprotein door macrophages wordt opgeruimd en hoofdzakelijk intracellularly wordt gedeponeerd; dan worden de macrophages omgezet in lipide-beladen schuimige cellen. Deze schuimige cellen kunnen oorspronkelijk scheuren en lipiden die in hun cytoplasma in de extracellulaire ruimte worden geconcentreerd vrijgeven. Na dit, geconcentreerde vrije cholesterol resulteert in kristallisatie. Cholesterolkristallen veroorzaken op hun beurt reacties van vreemde lichamen om ontstekingsreacties voor cystische groei uit te breiden. Boterosie kan worden gezien in cholesterolgranuloom met expansieve groei . Nair PN et al. verklaard dat macrofagen veranderen de hydrofobe cholesterolkristallen in een oplosbare vorm door het op te nemen in lipoproteïne voertuig. Nochtans, verzetten de grote cholesterolkristallen zich tegen internalisatie door macrofagen en circumfuse om multinucleated reuzencellen te vormen. Hoewel ze aanhouden voor langere periodes, fagocyten niet in geslaagd om cholesterol degraderen en afgifte inflammatoire en bot resorptieve mediatoren die verder verlies van bot en uitbreiding van de laesie veroorzaken .

4. Conclusie

CG wordt eerder beschouwd als een niet-specifieke histopathologische reactie op cholesterolkristallen dan als een klinische of pathologische entiteit. Aangezien de klinische en radiografische kenmerken zijn niet-specifiek, moet worden overwogen in differentiële diagnose van odontogene cyste en tumoren en histopathologische analyse is essentieel voor een correcte definitieve diagnose van CG. Wegens schaarste van de intraorale gemelde CG gevallen zijn de ware aard en pathogenese nog dubbelzinnig. Er bestaat ook verwarring over de terminologieën en het onderscheidend vermogen van CG gerapporteerd in de mondholte en het oor. Meer CG gevallen van de mondholte moeten aan het licht worden gebracht, zodat hun unieke identiteit kan worden onthuld en uitgewerkt.

concurrerende belangen

de auteurs verklaren dat er geen belangenconflict is met betrekking tot de publicatie van dit artikel.

Geef een antwoord

Het e-mailadres wordt niet gepubliceerd.