een ongewoon geval van Collageneuze Gastritis: incidentele bevinding bij een patiënt met dysfagie
Abstract
Collageneuze gastritis is een aandoening die wordt gekenmerkt door subepitheliale afzetting van collageen in het maagslijmvlies. Deze aandoening is zeldzaam, met minder dan 100 gevallen gemeld in de literatuur. Patiënten met collageneuze gastritis meestal aanwezig met pijn of diarree. Hier presenteren we een geval van een jonge vrouw met dysfagie die werd gevonden om slokdarm webben en een incidentele bevinding van diffuse gastritis met een geplaveide uiterlijk van het slijmvlies op endoscopie. De daaropvolgende histologie toonde kenmerken aan van collageneuze gastritis, waaronder mucosale inflammatoire infiltraten en collageenafzetting. Dit is een van de weinige case reports van incidentele collageneuze gastritis en benadrukt het belang van oordeelkundig gebruik van biopten.
1. Inleiding
Collageneuze gastritis (CG) is een aandoening die wordt gekenmerkt door de aanwezigheid van mucosale inflammatoire infiltraten en subepitheliale afzetting van collageen van meer dan 10 micrometer. Het werd voor het eerst beschreven in 1989 door Colletti en Trainer bij een 15-jarige patiënt met terugkerende buikpijn en gastro-intestinale bloedingen . Sindsdien zijn er minder dan 100 gevallen gemeld in de literatuur. Er zijn twee verschillende klinische presentaties van CG beschreven door Lagorce-Pages en collega ‘ s . In de pediatrische populatie, patiënten meestal presenteren met buikpijn en bloedarmoede. In de volwassen populatie, patiënten presenteren met chronische waterige diarree met diffuse collageneuze betrokkenheid van het maagdarmkanaal. Hier, presenteren we een zeldzaam geval van CG presenteren als een incidentele bevinding op endoscopie voor dysfagie.
2. Case Presentation
een 37-jarige vrouw met een geschiedenis van dysfagie aan vaste voedingsmiddelen. Ze ontkende symptomen van reflux of buikpijn. Ze had dexlansoprazol ingenomen zonder verbetering van haar symptomen. Ze meldde ook verhoogde inname van niet-steroïdale anti-inflammatoire drug (NSAID) medicijnen voor een maand voorafgaand aan de presentatie. Bij lichamelijk onderzoek leek ze goed. Haar abdominaal onderzoek was onopvallend
Oesofagogastroduodenoscopie (EGD) werd uitgevoerd en toonde abnormale slokdarm mucosa met twee slokdarm webben. Er was ook gastritis met vage nodulariteit in het maaglichaam (figuur 1). Slokdarmbiopten vertoonden geen significante pathologische afwijking. De maagbiopten, genomen uit maaglichaam, toonden milde chronische actieve gastritis met milde focale maagatrofie en significante subepitheliale collageenplaatverdikking. Er waren ook ingesloten ontstekingscellen, rode bloedcellen en kleine haarvaten compatibel met CG (Figuur 2). De verdikte collageenplaat werd verder gemarkeerd door trichrome vlek (Figuur 3). De lamina propria werd uitgebreid, voornamelijk door plasmacellen met gemengde eosinofielen en lymfocyten. Het oppervlakte-epitheel was atrofisch met intra-epitheliale neutrofielen. Een Giemsa-vlek voor Helicobacter pylori was negatief en Kongo – rode vlek vertoonde geen amyloïde afzetting. Serumeiwitelektroforese vertoonde geen bewijs van een monoklonaal eiwit en urineeiwitelektroforese vertoonde slechts geringe albuminurie. Aanvullende bloedonderzoeken, waaronder coeliakieonderzoek (anti-transglutaminase IgA: <1,0 E/ml, IgA: 2,36 g/L) en IgG4-titer (0,27 g/L), lagen allemaal binnen de normale grenzen. Een volledig bloedbeeld (CBC) uitgevoerd een jaar voor haar presentatie was normaal (hemoglobine: 145 g/L, bloedplaatjes: 216 × 109/L, WBC: 6,4 × 109/L). De diagnose CG werd gesteld. Er werd geen nieuwe behandeling gestart en er werd gekozen voor dezelfde dosis dexlansoprazol.
daaropvolgende bovenste en onderste endoscopie werden uitgevoerd om collageneuze ziekte elders uit te sluiten. Colonoscopie was normaal. EGD toonde aanwezigheid van Bros weefsel en meerdere ringen in de slokdarm. Er zat slijmvliezen en bros weefsel in het maaglichaam. Biopten van de twaalfvingerige darm, ileum en colon waren onopvallend. Biopten van het maaglichaam toonden minimale chronische inflammatoire celinfiltraten en prominente mucosale lymfoïde aggregaten. De daaropvolgende bariumslik toonde obstructie van de afvoer van de gastro-oesofageale verbinding, waarvoor de patiënt oesofageale dilatatie kreeg. Herhaal EGD op follow-up 6 maanden later toonde persisterende slokdarm webben en maagslijmvliezen met histologisch bewijs van CG. In dit geval had het maagslijmvlies matige chronische actieve gastritis met verhoogde fibrose Onder het oppervlakte-epitheel en binnen de lamina propria, en het maagslijmvlies vertoonde een lichte toename van fibrose van de lamina propria. H. pylori werd in geen van de genomen biopten waargenomen.
3. Discussie
CG is een zeldzame entiteit en de pathofysiologie van deze ziekte is nog steeds slecht begrepen. Er zijn twee klassiek beschreven verschillende klinische presentaties van CG . Verscheidene atypische vertoningen van CG zijn ook gemeld, met Maagperforatie die tot dusver de ernstigste vertoningen zijn gemeld . CG als incidentele bevinding bij een asymptomatische patiënt is zeldzaam, voor het eerst gemeld in een casusreeks door Lagorce-Pages et al. en vervolgens gerapporteerd in een latere caseserie door Arnason en collega ‘ s . Onze patiënt presenteerde dysfagie, maar haar symptomen kunnen worden verklaard door de aanwezigheid van slokdarm webben, waarschijnlijk gerelateerd aan NSAID gebruik. Ze had geen buikpijn, dyspepsie of andere symptomen die wijzen op een primaire maagpathologie. De histologische bevinding van CG verklaart haar klinische presentatie niet.
de eerste herhaalde EGD-en maagbiopten bij onze patiënt die geen nieuwe therapie kreeg, vertoonden geen significante pathologische bevindingen behalve minimale chronische ontsteking ondanks endoscopische mucosale kinderkopjes op endoscopie. Terwijl de endoscopische verschijning van collageneuze gastritis klassiek wordt beschreven als mucosaal erytheem en kinderkopjes, blijft de gevoeligheid van endoscopische diagnose van CG onbekend. Zoals eerder beschreven , komt de collageenafzetting in CG bij voorkeur voor in het ingedrukte gebied van de kasseien; daarom kunnen de histopathologische veranderingen in verband met CG niet voldoende zijn bemonsterd door onze biopsieplaats selectie. De tweede herhaalde EGD uitgevoerd in follow-up toonde persisterende maagslijmvliezen met door biopsie bevestigde CG. Deze bevinding benadrukt het belang van een goede bemonstering in het maken van een histopathologische diagnose van CG, omdat het onwaarschijnlijk is dat de CG te hebben genezen en dan opnieuw.
in ons geval van incidenteel CG, had de patiënt endoscopisch abnormaal verschijnende mucosa met nodulariteit die een biopsie rechtvaardigde om een meer sinistere etiologie uit te sluiten. De pathologische diagnose van CG leidde echter tot verder onderzoek dat uiteindelijk het medische beheer van deze patiënt niet veranderde. In studies waarin de diagnostische opbrengst tussen EGD uitgevoerd met een klinisch relevante indicatie werd vergeleken met die zonder, bleek dat de diagnostische snelheid significant hoger was bij patiënten met relevante klinische indicaties voor biopsie . Verder is er een hoge discordantie tussen endoscopische en pathologische correlatie met EGD. Een studie waarin de correlatie tussen endoscopische en pathologische bevindingen werd onderzocht, toonde aan dat er een disharmonie van 34% is voor patiënten met gastritis ; 41% van de disharmonische gevallen had een normale endoscopie met een abnormale pathologie en 59% van de disharmonische gevallen had een abnormale endoscopie met een normale pathologie . Gezien de hoge discordantie, de algemene aanbeveling is om geen biopsie monster van een gebied van vermoedelijke gastritis te verzamelen, in de afwezigheid van klinische symptomen .
samengevat presenteren we een geval van CG als incidentele bevinding bij een patiënt met dysfagie. Dit is een zeldzame entiteit die meestal symptomatisch is bij de presentatie. Voor zover wij weten, is dit het derde gemelde geval van incidentele CG in een asymptomatische patiënt of patiënt die met ongerelateerde symptomen presenteert. Ons case report benadrukt het belang van het overwegen van de klinische indicaties bij de keuze of biopsie patiënten. In ons geval, het verkrijgen van maagbiopten was noodzakelijk gezien de ongewone geplaveide uiterlijk op endoscopie. De klinische behandeling van de patiënt bleef echter onveranderd na uitgebreid onderzoek om andere oorzaken van deze histologische bevinding uit te sluiten en om de omvang van de ziekte binnen het maag-darmkanaal te bepalen. Biopsieresultaten moeten zorgvuldig worden geïnterpreteerd in de context van de klinische presentatie van een patiënt.
toestemming
geïnformeerde toestemming van de patiënt werd verkregen voor publicatie van de details van het geval.
openbaarmaking
Stephen Ip is garant voor artikel.
belangenconflicten
geen van de auteurs heeft belangenconflicten te onthullen.
bijdragen van auteurs
Chiu-Hsiang Liao is verantwoordelijk voor het opstellen van het manuscript en het maken van cijfers. Maruf Saddik is verantwoordelijk voor de intellectuele input en nam histologische beelden. Stephen Ip is verantwoordelijk voor de intellectuele input van het manuscript en nam de endoscopische foto ‘ s.
