Extraoraal osseus Choristoom in het hoofd-halsgebied: Case Report and Literature Review
Abstract
een osseus choristoom is een goedaardige tumor die bestaat uit regelmatig botweefsel op een onregelmatige plaats. Choristomen in het hoofd-halsgebied zijn zeldzaam. Meestal worden ze gevonden in het gebied van de tong of mondslijmvlies. Er zijn ook zeer weinig meldingen over osseous choristomen in het submandibulaire gebied. We presenteren het geval van een vrouw met een grote, caudale osseous choristoma binnen de laterale cervicale driehoek. Literatuuronderzoek wordt gegeven over alle gerapporteerde gevallen in het gebied van de nek. De pathogenese is nog onverklaarbaar. Onze case ondersteunt de theorie dat de ontwikkeling van een osseous choristoma een reactie is op een eerder trauma. Cervicale osseous choristomen zijn zelden, maar ze vertegenwoordigen een belangrijke differentiële diagnose bij het omgaan met een cervicale tumor.
1. Inleiding
een osseus choristoom is een goedaardige tumor die bestaat uit regelmatig botweefsel in een onregelmatige lokalisatie . Choristomen worden het vaakst gevonden in het gebied van de tong of mondslijmvlies . Voorbij deze lokalisaties, zijn choristomas in het hoofd en halsgebied zeldzaam. We rapporteren over een geval van een grote, caudale osseous choristoma binnen de laterale cervicale driehoek. Volgens ons onderzoek in de regio van het cervicale zachte weefsel zijn tot op heden slechts vier osseous choristomen beschreven in de Engelstalige literatuur. Deze choristomen komen allemaal voor in het craniocervicale zachte weefsel van het submentale of submandibulaire gebied .
2. Casus Report
ons rapport verwijst naar een 46-jarige vrouwelijke patiënt die zich bij ons ziekenhuis heeft aangemeld. Ze had een stevige, ruimte-bezettende laesie in het linker cervicale zachte weefsel opgemerkt die langzaam in omvang was toegenomen over een periode van enkele maanden. Volgens de patiënt, een cervicale lymfeklier biopsie was uitgevoerd in dezelfde lokalisatie 12 jaar geleden. Afgezien van een niet-specifieke ontsteking, was de cursus onopvallend geweest. Tijdens het klinisch onderzoek was de cervicale massa voelbaar. Het voelde stevig en kon onafhankelijk van de huid worden verplaatst, maar niet onafhankelijk van het zachte cervicale weefsel. Echografie toonde een solide structuur met volledige dorsale akoestische demping. Computertomografie van het zachte cervicale weefsel toonde een solide structuur die ca. 24 × 21 × 33 mm, die overeen leek te komen met een verkalking en die geen contact had met aangrenzende benige structuren (zie Figuur 1). Intraoperatief werd een harde, benige, glad bedekte massa met een grootste diameter van ongeveer 4 cm volledig uitgeroeid, met primaire sluiting van de wond. Postoperatieve genezing was vrij van complicaties. Het met formaline gefixeerde exemplaar had een grootte van 37 × 22 × 22 mm, en het gewicht was 12 g (zie Figuur 2). Histopathologie van het monster verwerkt met een hematoxyline en eosine kleuring bleek een ronde, benige massa glad bedekt door een smalle lamella van bindweefsel. Onder het omringende compacte bot bestond de structuur uit afgestorven botweefsel met regelmatige medullaire holten die het gele merg omhulden, evenals gebieden van volwassen hematopoietisch beenmerg van verschillende grootte, wat wijst op een ectopische vorming van regelmatig gedifferentieerd botweefsel (zie Figuur 3).
(een)
b)
c)
(a)
b)
c)
3. Discussie
de term “osseous choristoma” en de definitie ervan kunnen worden toegeschreven aan Krolls et al. Ze beschreven verschillende gevallen van ectopisch botweefsel in het gebied van het orale zachte weefsel . Over het algemeen zijn choristomen zeldzaam. In het hoofd-halsgebied worden ze voornamelijk gevonden in de tong en het omringende zachte weefsel . Klinische presentaties van osseous choristomas nemen meestal de vorm aan van pijnloze, langzaam progressieve ruimtebezettende laesies. Infecties komen zelden voor. Als choristomen in omvang toenemen, ontstaan functionele klachten, zoals dysfagie . In het nekgebied is het aantal gemelde gevallen extreem laag (zie Tabel 1) . Psimopoulou en Antoniades beschreven één geval van een submentale choristoma. Johann et al., Kamburoğlu et al., en Shimada et al. hebben elk beschreven een geval van submandibulair osseous choristoma. In de Duitstalige literatuur, Schmal et al. gerapporteerd over een geval in het gebied van de mandibulaire hoek. In de loop van ons literatuuronderzoek kwamen we geen enkel gepubliceerd geval tegen van een osseus choristoma in het caudale gebied van de laterale cervicale driehoek. Binnen het gebied van de tong en mondholte komen de meeste gevallen voor bij vrouwen . De synopsis van de weinige gepubliceerde gevallen in het gebied van de cervicale zachte delen vertoont een afwijkende tendens. In deze lokalisatie, osseous choristomas lijken voor te komen met dezelfde frequentie bij mannen en vrouwen. De gemiddelde leeftijd is 45,33 ± 10,16 jaar. Door het geringe aantal gevallen zijn betrouwbare uitspraken over de gemiddelde leeftijd en de verdeling echter niet mogelijk.
|
||||||||||||||||||||||||||||||||||||
er zijn verschillende klinische differentiële diagnoses van hoofd-en halsmassa ‘ s in het caudale gebied van de laterale cervicale driehoek. In kennis van de computertomografische bevindingen, wordt de hoeveelheid differentiële diagnoses gereduceerd tot benige of verkalkte laesies, zoals myositis ossificans, verkalkte lymfeklieren, verkalkt hemangioom, of osseus choristoom. Verkalkte lymfeklieren worden geassocieerd met tuberculose, gemetastaseerde schildkliercarcinomen, genezen necrotische abcessen, of non-Hodgkin lymfoom . Het histopathologische uiterlijk van ons specimen kennende, werden deze differentiële diagnoses snel uitgesloten, omdat naast het reguliere gestructureerde cancellous botweefsel, beenmergweefsel werd gevonden.
de pathogenese van osseus choristoom is nog onverklaard. De literatuur beschrijft geen verhoogd risico op maligne transformatie. Er bestaan verschillende theorieën over de ontwikkeling van deze letsels. Als potentiële pathomechanismen, een erfelijke misvorming en een reactie op een eerder trauma worden besproken . Deze laatste hypothese wordt ondersteund door de zaak die we hier rapporteren. De anamnese van onze patiënt toonde een nauwe correlatie aan met een eerdere interventie in het nekgebied. Ze meldde dat een cervicale lymfeknoop biopsie was uitgevoerd op dezelfde locatie jaren daarvoor. Helaas was het voor ons niet mogelijk om het oude histopathologische rapport te verkrijgen, zodat de correlatie tussen deze twee incidenten onduidelijk blijft.
de behandeling van choristomen omvat chirurgische extirpatie van de laesie. Recidieven worden zelden gemeld, maar in de literatuur, wat betekent dat vervolgonderzoeken toch nuttig kunnen zijn .
4. Conclusie
cervicale osseous choristomen komen zelden voor, maar ze vertegenwoordigen een belangrijke differentiële diagnose voor myositis ossificans en in het bijzonder voor verkalking van cervicale lymfeklieren met verschillende oorzaken; daarom zijn ze van breder klinisch belang.
Disclosure
deze zaak werd gepresenteerd tijdens de 87e Jaarlijkse Algemene Vergadering van de Duitse Vereniging voor KNO -, hoofd-en halschirurgie in een lezing.
belangenconflicten
de auteurs verklaren dat er geen belangenconflicten zijn met betrekking tot de publicatie van dit artikel.
Dankbetuigingen
de auteurs erkennen de steun van de Duitse Stichting voor onderzoek (DFG) en het Open Access Publicatiefonds van Charité—Universitätsmedizin Berlin.
