Coristom osos Extraoral în regiunea capului și gâtului: raport de caz și revizuire a literaturii

rezumat

un coristom osos este o tumoare benignă constând din țesut osos regulat într-o localizare neregulată. Choristoamele din regiunea capului și gâtului sunt rare. Cel mai frecvent, acestea se găsesc în regiunea limbii sau a mucoasei orale. Există, de asemenea, foarte puține rapoarte despre coristoamele osoase în regiunea submandibulară. Prezentăm cazul unei femei cu un coristom osos mare, caudal, în triunghiul cervical lateral. Revizuirea literaturii este dată despre toate cazurile raportate în regiunea gâtului. Patogeneza este încă inexplicabilă. Cazul nostru susține teoria că dezvoltarea unui coristom osos este o reacție la o fostă traumă. Coristoamele osoase cervicale sunt rareori, dar ele reprezintă un diagnostic diferențial important atunci când se ocupă de o tumoare de col uterin.

1. Introducere

un coristom osos este o tumoare benignă constând din țesut osos obișnuit într-o localizare neregulată . Choristoamele se găsesc cel mai frecvent în regiunea limbii sau a mucoasei orale . Dincolo de aceste localizări, coristoamele din regiunea capului și gâtului sunt rare. Raportăm un caz care implică un coristom osos mare, caudal, în triunghiul cervical lateral. Conform cercetărilor noastre în regiunea țesutului moale cervical, doar patru coristoame osoase au fost descrise până în prezent în literatura de limbă engleză. Aceste coristoame toate prezentate în țesutul moale craniocervical al regiunii submentale sau submandibulare .

2. Raport de caz

raportul nostru se referă la o pacientă de 46 de ani care s-a prezentat la spitalul nostru. Ea a observat o leziune fermă, care ocupă spațiu în țesutul moale cervical stâng, care a crescut încet în dimensiune pe o perioadă de câteva luni. Potrivit pacientului, o biopsie a ganglionilor limfatici cervicali a fost efectuată în aceeași localizare în urmă cu 12 ani. În afară de o inflamație nespecifică, cursul a fost neclar. În examenul clinic, masa cervicală a fost palpabilă. Se simțea ferm și putea fi mișcat independent de piele, dar nu independent de țesutul moale cervical. Ecografia a relevat o structură solidă cu atenuare acustică dorsală completă. Tomografia computerizată a țesutului moale cervical a arătat o structură solidă care măsoară aprox. 24 X. C. 21 X. C. 33 mm, care părea să fie în concordanță cu o calcificare și care nu avea contact cu structurile osoase adiacente (a se vedea Figura 1). Intraoperator, o masă tare, osoasă, acoperită fără probleme, cu un diametru mai mare de aproximativ 4 cm, a fost complet extirpată, cu închiderea primară a plăgii. Vindecarea postoperatorie a fost lipsită de complicații. Specimenul fixat cu formalină a avut dimensiunea de 37 XT 22 XT 22 mm, iar greutatea a fost de 12 g (vezi Figura 2). Histopatologia specimenului prelucrat cu o colorare cu hematoxilină și eozină a evidențiat o masă osoasă rotundă, acoperită fără probleme de o lamelă îngustă de țesut conjunctiv. Sub osul compact din jur, structura a constat din țesut osos spongios cu cavități medulare regulate care înconjoară măduva galbenă, precum și zone de dimensiuni diferite ale măduvei osoase hematopoietice mature, sugerând o formare ectopică a țesutului osos diferențiat în mod regulat (vezi Figura 3).

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

Figura 1

computer tomografie preoperatorie: axială (a), coronariană (b) și reconstrucție 3D (c). Scanarea CT arată o masă calcificată fără contact cu scheletul.

Figura 2

prezentarea eșantionului fixat cu formalină îndepărtat (37 XT 22 XT 22 mm, 12 g, prezentându-se sub formă de masă osoasă rotundă, acoperită lin de o lamelă îngustă de țesut conjunctiv).

Figura 3

aspectul histopatologic al leziunii (colorarea hematoxilinei și eozinei, mărire 10x). Sub osul compact înconjurător, structura constă din țesut osos spongios cu cavități medulare regulate.

3. Discuție

termenul “coristom osos” și definiția acestuia pot fi atribuite lui Krolls și colab. Ei au descris mai multe cazuri de țesut osos ectopic în regiunea țesutului moale oral . În general, coristoamele sunt rare. În regiunea capului și gâtului, acestea se găsesc predominant în interiorul limbii și în țesutul moale din jur . Prezentările clinice ale coristoamelor osoase iau de obicei forma unor leziuni nedureroase, lent progresive care ocupă spațiul. Infecțiile sunt rareori. Pe măsură ce coristoamele cresc în dimensiune, apar plângeri funcționale, cum ar fi disfagia . În regiunea gâtului, numărul de cazuri raportate este extrem de scăzut (vezi Tabelul 1) . Psimopoulou și Antoniades au descris un caz de coristom submental. Johann și colab., Kamburo okticlu și colab., și Shimada și colab. au descris fiecare un caz de coristom osos submandibular. În literatura de limbă germană, Schlal și colab. a raportat un caz în regiunea unghiului mandibular. În cursul cercetărilor noastre de literatură, nu am întâlnit un singur caz publicat de coristom osos în regiunea caudală a triunghiului cervical lateral. În regiunea limbii și a cavității bucale, majoritatea cazurilor apar la femei . Sinopsisul celor câteva cazuri publicate în regiunea părților moi cervicale arată o tendință de deviere. În această localizare, coristoamele osoase par să apară cu aceeași frecvență la bărbați și femei. Vârsta medie este de 45,33 XCT 10,16 ani. Cu toate acestea, din cauza numărului mic de cazuri, nu sunt posibile declarații fiabile privind vârsta medie și distribuția.

există diferite diagnostice clinice diferențiale ale masei capului și gâtului în regiunea caudală a triunghiului cervical lateral. În cunoașterea computeruluiconstatări tomografice, cantitatea de diagnostice diferențiale este redusă la leziuni osoase sau calcificate, cum ar fi miozita osificantă, ganglionii limfatici calcificați, hemangiomul calcificat sau coristomul osos. Ganglionii limfatici calcificați sunt asociați cu tuberculoză, carcinoame tiroidiene metastatice, abcese necrotice vindecate sau limfom non-Hodgkin . Cunoscând aspectul histopatologic al specimenului nostru, aceste diagnostice diferențiale au fost rapid excluse, datorită faptului că, pe lângă țesutul osos spongios structurat regulat, s-a găsit țesut de măduvă osoasă.

patogeneza coristomului osos este încă inexplicabilă. Literatura de specialitate nu descrie un risc crescut de transformare malignă. Există mai multe teorii despre dezvoltarea acestor leziuni. Ca patomecanisme potențiale, sunt discutate o malformație ereditară și o reacție la o traumă anterioară . Această din urmă ipoteză este susținută de cazul pe care îl raportăm aici. Anamneza pacientului nostru a relevat o corelație strânsă cu o intervenție anterioară în regiunea gâtului. Ea a raportat că o biopsie a ganglionilor limfatici cervicali a fost efectuată în aceeași locație cu ani înainte. Din păcate, nu a fost posibil să dobândim vechiul raport histopatologic, astfel încât corelația dintre aceste două incidente rămâne neclară.

tratamentul coristoamelor implică extirparea chirurgicală a leziunii. Recidivele sunt rare, dar raportate în literatura de specialitate, ceea ce înseamnă că examinările ulterioare pot fi totuși benefice .

4. Concluzie

coristoamele osoase cervicale sunt rare, dar reprezintă un diagnostic diferențial important pentru miozita osificantă și în special pentru calcifierea ganglionilor limfatici cervicali de diferite cauze; prin urmare, ele prezintă un interes clinic mai larg.

dezvăluire

acest caz a fost prezentat în cadrul celei de-a 87-a Adunări Generale Anuale a Societății Germane de Otorinolaringologie, Chirurgie a capului și gâtului într-o prelegere.

conflicte de interese

autorii declară că nu există conflicte de interese în ceea ce privește publicarea acestui articol.

mulțumiri

autorii recunosc sprijinul din partea Fundației germane de cercetare (DFG) și a fondului de publicare cu acces deschis al Charit XV—Universit Xvtsmedizin Berlin.