Coristoma Óseo Extraoral en la Región de la Cabeza y el Cuello: Reporte de un caso y Revisión de la Literatura

Resumen

Un coristoma óseo es un tumor benigno que consiste en tejido óseo regular en una localización irregular. Los coristomas en la región de la cabeza y el cuello son poco frecuentes. Con mayor frecuencia, se encuentran en la región de la lengua o la mucosa oral. También hay muy pocos informes de coristomas óseos en la región submandibular. Presentamos el caso de una mujer con un gran coristoma óseo caudal dentro del triángulo cervical lateral. Se hace una revisión de la literatura sobre todos los casos reportados en la región del cuello. La patogénesis aún no tiene explicación. Nuestro caso apoya la teoría de que el desarrollo de un coristoma óseo es una reacción a un trauma anterior. Los coristomas óseos cervicales rara vez son, pero representan un diagnóstico diferencial importante cuando se trata de un tumor cervical.

1. Introducción

Un coristoma óseo es un tumor benigno que consiste en tejido óseo regular en una localización irregular . Los coristomas se encuentran con mayor frecuencia en la región de la lengua o la mucosa oral . Más allá de estas localizaciones, los coristomas en la región de la cabeza y el cuello son raros. Presentamos un caso de coristoma óseo caudal grande dentro del triángulo cervical lateral. De acuerdo con nuestra investigación en la región del tejido blando cervical, hasta la fecha solo se han descrito cuatro coristomas óseos en la literatura en inglés. Todos estos coristomas se presentaron dentro del tejido blando craneocervical de la región submentoniana o submandibular .

2. Reporte de caso

Nuestro reporte se refiere a una paciente de sexo femenino de 46 años que se presentó en nuestro hospital. Había notado una lesión firme que ocupaba espacio en el tejido blando cervical izquierdo que había aumentado de tamaño lentamente durante varios meses. Según la paciente, se había realizado una biopsia de ganglio linfático cervical en la misma localización hace 12 años. Aparte de una inflamación inespecífica, el curso había sido discreto. En el examen clínico, la masa cervical era palpable. Se sentía firme y se podía mover independientemente de la piel, pero no independientemente del tejido blando cervical. El ultrasonido reveló una estructura sólida con atenuación acústica dorsal completa. La tomografía computarizada del tejido blando cervical mostró una estructura sólida de aprox. 24 × 21 × 33 mm, que parecían ser consistentes con una calcificación y que no tenían contacto con estructuras óseas adyacentes (ver Figura 1). En el intraoperatorio, se extirpó completamente una masa dura, ósea, de cobertura suave, con un diámetro mayor de aproximadamente 4 cm, con cierre primario de la herida. La curación postoperatoria estuvo libre de complicaciones. El espécimen fijado con formalina tenía un tamaño de 37 × 22 × 22 mm, y el peso era de 12 g (ver Figura 2). La histopatología de la muestra procesada con una tinción de hematoxilina y eosina reveló una masa ósea redonda y suavemente cubierta por una lámina estrecha de tejido conectivo. Debajo del hueso compacto circundante, la estructura consistía en tejido óseo esponjoso con cavidades medulares regulares que encerraban médula amarilla, así como áreas de diferente tamaño de médula ósea hematopoyética madura, lo que sugiere una formación ectópica de tejido óseo regularmente diferenciado (ver Figura 3).

(a)
(un)
(b)
(b)
(c)
(c)

(a)
(a)(b)
(b)(c)
(c)

Figura 1
Preoperatorio computertomography de escaneo: axial (a), coronaria (b), y 3D-reconstrucción (c). La tomografía computarizada muestra una masa calcificada sin contacto con el esqueleto.

Gráfico 2
Presentación de la muestra fijada con formalina extraída (37 × 22 × 22 mm, 12 g, que se presenta como una masa ósea redonda y cubierta suavemente por una lámina estrecha de tejido conectivo).

Figura 3
Histopatológico aspecto de la lesión (tinción de hematoxilina y eosina, aumento 10x). Debajo del hueso compacto circundante, la estructura consiste en tejido óseo esponjoso con cavidades medulares regulares.

3. Discusión

El término “coristoma óseo” y su definición pueden atribuirse a Krolls et al. Describieron varios casos de tejido óseo ectópico en la región del tejido blando oral . En términos generales, los coristomas son poco frecuentes. En la región de la cabeza y el cuello, se encuentran predominantemente dentro de la lengua y el tejido blando circundante . Las presentaciones clínicas de los coristomas óseos por lo general toman la forma de lesiones indoloras, lentamente progresivas, que ocupan espacio. Las infecciones son raras veces. A medida que los coristomas aumentan de tamaño, surgen quejas funcionales, como disfagia . En la región del cuello, el número de casos notificados es extremadamente bajo (véase el cuadro 1) . Psimopoulou y Antoniades se describe un caso de un submental choristoma. Johann et al., Kamburoğlu et al., y Shimada et al. cada uno ha descrito un caso de coristoma óseo submandibular. En la literatura en lengua alemana, Schmal et al. reportaron un caso en la región del ángulo mandibular. En el curso de nuestra investigación bibliográfica, no encontramos un solo caso publicado de coristoma óseo en la región caudal del triángulo cervical lateral. Dentro de la región de la lengua y la cavidad oral, la mayoría de los casos ocurren en mujeres . La sinopsis de los pocos casos publicados en la región de las partes blandas cervicales muestra una tendencia a desviarse. En esta localización, los coristomas óseos parecen ocurrir con la misma frecuencia en hombres y mujeres. La edad media es de 45,33 ± 10,16 años. Sin embargo, debido al pequeño número de casos, no es posible hacer declaraciones fiables sobre la edad media y la distribución.

Sexo Edad (años) Localización
Kamburoğlu et al. w 33 Submandibulares
Shimada et al. m 50 Submandibulares
Johann et al. m 32 Submandibulares
Psimopoulou y Antoniades w 50 Submental
Schmal et al. m 61 ángulo Mandibular
Tabla 1
Resumen de los casos de óseo choristoma en el cuello del útero tejidos blandos publicados en la literatura. La tabla muestra que todas las lesiones descritas anteriormente se han encontrado en la región submandibular o submentoniana.

Existen varios diagnósticos clínicos diferenciales de masas de cabeza y cuello en la región caudal del triángulo cervical lateral. En el conocimiento de los hallazgos computarizados, la cantidad de diagnósticos diferenciales se reduce a lesiones óseas o calcificadas, como miositis osificante, ganglios linfáticos calcificados, hemangioma calcificado o coristoma óseo. Los ganglios linfáticos calcificados se asocian con tuberculosis, carcinomas tiroideos metastásicos, abscesos necróticos curados o linfoma no Hodgkin . Conociendo el aspecto histopatológico de nuestra muestra, estos diagnósticos diferenciales se descartaron rápidamente, debido a que además del tejido óseo esponjoso estructurado regular, se encontró tejido de médula ósea.

La patogénesis del coristoma óseo aún no se ha explicado. La literatura no describe un aumento del riesgo de transformación maligna. Existen varias teorías sobre el desarrollo de estas lesiones. Como patomecanismos potenciales, se discuten una malformación hereditaria y una reacción a un trauma previo . Esta última hipótesis está respaldada por el caso que presentamos aquí. La anamnesis de nuestro paciente reveló una estrecha correlación con una intervención previa en la región del cuello. Informó que se había realizado una biopsia de ganglio linfático cervical en el mismo lugar años antes. Desafortunadamente, no nos fue posible obtener el informe histopatológico antiguo, por lo que la correlación entre estos dos incidentes sigue sin estar clara.

El tratamiento de los coristomas implica la extirpación quirúrgica de la lesión. Las recurrencias rara vez se reportan en la literatura, lo que significa que los exámenes de seguimiento pueden ser beneficiosos .

4. Conclusión

Los coristomas óseos cervicales rara vez son, pero representan un diagnóstico diferencial importante para la miositis osificante y especialmente para los ganglios linfáticos cervicales calcificantes de diferentes causas; por lo tanto, son de mayor interés clínico.

Divulgación

Este caso se ha presentado en la 87a Reunión General Anual de la Sociedad Alemana de Otorrinolaringología, Cirugía de Cabeza y Cuello en una conferencia.

Conflictos de intereses

Los autores declaran que no existen conflictos de intereses con respecto a la publicación de este artículo.

Agradecimientos

Los autores agradecen el apoyo de la Fundación Alemana de Investigación (DFG) y el Fondo de Publicaciones de Acceso Abierto de Charité—Universitätsmedizin Berlin.

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