epätavallinen Kollageenitapaus: tahaton löydös potilaalla, jolla on nielemishäiriö

Abstrakti

, on tila, jolle on ominaista kollageenin subepiteelinen kertyminen mahalaukun limakalvoon. Tämä ehto on harvinainen, alle 100 tapausta raportoitu kirjallisuudessa. Potilaat, joilla on kollageeni gastriitti tyypillisesti läsnä kipua tai ripulia. Tässä, esitämme tapaus nuori nainen dysfagia, joka todettiin olevan ruokatorven webs ja satunnainen havainto diffuusi gastriitti kanssa mukulakivi ulkonäkö limakalvon endoskopia. Myöhempi histologia osoitti kollageenisen gastriitin piirteitä, kuten limakalvon tulehdusinfiltraatteja ja kollageenikertymää. Tämä on yksi harvoista tapausraporteista satunnaisesta kollageenisesta mahakatarrista ja korostaa koepalojen järkevän käytön tärkeyttä.

1. Johdanto

Kollageenitulehdus (CG) on tila, jolle on ominaista limakalvojen tulehdusinfiltraatit ja yli 10 mikrometrin mittainen kollageenin subepiteelikertymä. Colletti ja Trainer kuvasivat sen ensimmäisen kerran vuonna 1989 15-vuotiaalla potilaalla, jolla oli toistuvia vatsakipuja ja ruoansulatuskanavan verenvuotoa . Sen jälkeen kirjallisuudessa on raportoitu alle 100 tapausta. Lagorce-Pagesin ja kollegoiden kuvaamia CG: n kliinisiä esityksiä on kaksi. Lapsipotilailla esiintyy yleensä vatsakipuja ja anemiaa. Aikuisväestössä potilaat, joilla on krooninen vetinen ripuli diffuusi kollageeninen osallistuminen ruoansulatuskanavassa. Tässä, esitämme harvinainen tapaus CG esittää satunnaisena löydös endoskopia dysfagia.

2. Tapauksen esittely

37-vuotias nainen, jolla on ollut usean vuoden historia nielemisvaikeuksista kiinteisiin elintarvikkeisiin. Hän kiisti kaikki refluksioireet tai vatsakivut. Hän oli ottanut dekslansopratsolia, mutta hänen oireensa eivät parantuneet. Hän kertoi myös lisänneensä ei-steroidisten tulehduskipulääkkeiden (NSAID) käyttöä kuukauden ajan ennen esittelyä. Lääkärintarkastuksessa hän näytti voivan hyvin. Hänen vatsatutkimuksensa ei ollut merkittävä

Esophagogastroduodenoskopia (EGD) tehtiin ja siinä näkyi epänormaali ruokatorven limakalvo kahdella ruokatorven verkolla. Mahassa oli myös mahakatarri, jossa oli epämääräinen nodulaarisuus (Kuva 1). Ruokatorven koepaloissa ei havaittu merkittävää patologista poikkeavuutta. Mahan koepaloissa, jotka otettiin mahalaukun kehosta, havaittiin lievä krooninen aktiivinen gastriitti, johon liittyi lievä fokaalinen mahalaukun atrofia ja merkittävä subepiteliaalinen kollageenilevyn paksuuntuminen. Lisäksi oli olemassa tulehdussoluja, punasoluja ja pieniä hiussuonia, jotka olivat yhteensopivia CG: n kanssa (kuva 2). Paksuuntunutta kollageenilevyä korosti vielä trikromitahra (kuva 3). Lamina propriaa laajensivat pääasiassa plasmasolut, joihin oli sekoittunut eosinofiilejä ja lymfosyyttejä. Pintaepiteeli oli atrofinen ja siinä oli intraepiteelisiä neutrofiileja. Helicobacter pylorin Giemsa-tahra oli negatiivinen eikä Kongon punainen tahra paljastanut amyloidikertymää. Seerumin proteiinielektroforeesissa ei havaittu merkkejä monoklonaalisesta proteiinista, ja virtsan proteiinielektroforeesissa todettiin vain vähäistä albuminuriaa. Muut verikokeet, mukaan lukien keliakiaseula (anti-Transglutaminaasi IgA: <1, 0 U/ml, IgA: 2, 36 g/l) ja IgG4-titteri (0, 27 g/L), olivat kaikki normaalien rajojen sisällä. Vuotta ennen hänen esitystään tehty täydellinen verenkuva (CBC) oli normaali (hemoglobiini: 145 g/L, trombosyytit: 216 × 109/L, valkosolumäärä: 6,4 × 109/L). Diagnoosi oli CG. Uutta hoitoa ei aloitettu ja päätettiin, että hän saa edelleen saman annoksen dekslansopratsolia.

Kuva 1
Tähystyskuva mahalaukun limakalvosta, jossa näkyy mukulakivialue (kiinteä nuoli) ja sen vieressä oleva normaali limakalvo (pistemäinen nuoli).

kuva 2
mahalaukun histologinen osa, jossa näkyy fokaalinen lievä atrofinen muutos ja hematoksyliini-ja eosiinitahran subepiteliaalinen kollageenikertymä. On lievä krooninen gastriitti. Pintaepiteeli on atrofinen ja siinä on intraepiteelisiä neutrofiileja.

kuva 3
mahalaukun histologinen osa, jossa näkyy subepiteliaalisen kollageenin Laskeuma trikromitahralla.

myöhemmin tehtiin ylä-ja alaheimon tähystys, jotta muualla ei kyettäisi kollageenitautiin. Kolonoskopia oli normaali. EGD: ssä näkyi haurasta kudosta ja useita renkaita ruokatorvessa. Maharuumiissa oli mukulakiveä ja murenevaa kudosta. Pohjukaissuolen, sykkyräsuolen ja paksusuolen koepaloja ei voitu merkitä. Maharuumiin koepaloissa näkyi hyvin vähän kroonisia tulehdussolujen infiltraatteja ja huomattavia limakalvon lymfaattisia aggregaatteja. Myöhemmin barium pääskynen osoitti gastroesofageaalinen liitosaukko tukos, johon potilas sai ruokatorven laajentuma. Toistuvassa EGD: ssä seurannassa 6 kuukautta myöhemmin havaittiin pysyviä ruokatorven verkkoja ja mahalaukun limakalvon mukulakiveä, johon liittyi histologista näyttöä CG: stä. Tässä tapauksessa mahalaukun limakalvolla oli keskivaikea krooninen aktiivinen gastriitti, johon liittyi lisääntynyt fibroosi pintaepiteelin alla ja lamina-propriassa, ja mahalaukun antralin limakalvolla lamina-proprian fibroosi lisääntyi lievästi. H. pyloria ei havaittu yhdessäkään otetussa koepalassa.

3. Keskustelu

CG on harvinainen kokonaisuus, ja tämän sairauden patofysiologia on edelleen huonosti tunnettu. On olemassa kaksi klassisesti kuvattua erillistä CG: n kliinistä esitystä . Useita CG: n epätyypillisiä esiintymiä on myös raportoitu, ja mahalaukun perforaatio on tähän mennessä vakavin raportoitu esiintymä . CG satunnaisena löydöksenä oireettomalla potilaalla on harvinainen, ensimmäisen kerran raportoitu tapaussarjassa Lagorce-Pages et al. ja myöhemmin raportoitu myöhemmin tapaus sarjassa Arnason ja kollegat . Potilaalla oli dysfagia, mutta oireet selittyivät ruokatorven verkoilla, – jotka todennäköisesti liittyivät NSAID: n käyttöön. Hänellä ei ollut vatsakipuja, dyspepsiaa tai muita oireita, jotka viittaisivat primaariseen mahalaukun patologiaan. CG: n histologinen löydös ei todennäköisesti selitä hänen kliinistä esitystään.

potilaan ensimmäisessä toistetussa EGD: ssä ja mahabiopsiassa, kun hän ei saanut uutta hoitoa, ei havaittu merkittäviä patologisia löydöksiä lukuun ottamatta vähäistä kroonista tulehdusta endoskooppisen limakalvon mukulalöydöstä huolimatta tähystyksessä. Vaikka endoskooppinen ulkonäkö collagenous gastriitti on klassisesti kuvattu limakalvon punoitus ja mukulakivut, herkkyys endoskooppisen diagnoosin CG edelleen tuntematon. Kuten aiemmin on kuvattu , CG: n kollageenikertymä tapahtuu mieluiten mukulakerroksen painuneella alueella; siksi CG: hen liittyviä histopatologisia muutoksia ei ehkä ole otettu riittävästi näytteitä biopsiakohtaan. Toisessa toistetussa EGD-tutkimuksessa, joka tehtiin seurantatutkimuksessa, havaittiin pysyvää mahalaukun limakalvon mukulakiveystä biopsialla vahvistetulla CG: llä. Tämä havainto korostaa oikean näytteenoton merkitystä CG: n histopatologisen diagnoosin tekemisessä, sillä on epätodennäköistä, että CG olisi parantunut ja sitten uusiutunut.

satunnaisen CG: n tapauksessa potilaalla oli endoskooppisesti poikkeava limakalvo, jossa oli nodulariteetti, joka oikeutti koepalan ottoon synkemmän etiologian poissulkemiseksi. CG: n patologinen diagnoosi johti kuitenkin jatkotutkimuksiin, jotka eivät lopulta muuttaneet tämän potilaan lääketieteellistä hoitoa. Tutkimuksissa, joissa verrattiin EGD: n diagnostista tuottoa kliinisesti merkittävällä käyttöaiheella tehtyihin tutkimuksiin ja tutkimuksiin, joissa ei ollut, osoitettiin, että diagnostinen antotiheys oli merkitsevästi suurempi potilailla, joilla oli asiaankuuluvia kliinisiä indikaatioita biopsiaa varten . Lisäksi endoskooppisen ja patologisen korrelaation EGD: hen välillä on suuri epäsopivuusaste. Tutkimus, jossa tarkasteltiin endoskooppisten ja patologisten löydösten korrelaatiota, osoitti, että gastriittipotilailla oli 34%: n epäsopivuus ; 41%: lla epäsopivista tapauksista oli normaali tähystys ja poikkeava patologia ja 59%: lla epäsopivista tapauksista poikkeava tähystys ja normaali patologia . Koska suuri epäsovun määrä, yleinen suositus on kerätä biopsia näyte alueen epäillään gastriitti, ilman kliinisiä oireita .

yhteenvetona esitämme CG: n satunnaisena löydöksenä dysfagiaa sairastavalla potilaalla. Kyseessä on harvinainen kokonaisuus, joka oireilee yleisimmin esillepanossa. Parhaan tietomme mukaan tämä on kolmas raportoitu tapaus, jossa oireeton potilas tai potilas, jolla on asiaan liittymättömiä oireita. Tapausraporttimme korostaa, että on tärkeää ottaa huomioon kliiniset indikaatiot valitessaan biopsiapotilaita. Meidän tapauksessamme mahalaukun koepalojen ottaminen oli välttämätöntä, koska tähystyksessä oli epätavallinen mukulakivi. Potilaan kliininen hoito pysyi kuitenkin muuttumattomana laajojen tutkimusten jälkeen, jotta voitiin sulkea pois tämän histologisen löydöksen muut syyt ja määrittää taudin laajuus maha-suolikanavan sisällä. Biopsian tulokset on tulkittava huolellisesti potilaan kliinisen esityksen yhteydessä.

suostumus

potilaan tietoon perustuva suostumus saatiin tapaustietojen julkaisemista varten.

Disclosure

Stephen Ip on artikkelin takaaja.

eturistiriidat

kenelläkään kirjoittajista ei ole eturistiriitoja paljastettavana.

kirjailijoiden osuus

Chiu-Hsiang Liao vastaa käsikirjoituksen laatimisesta ja lukujen tekemisestä. Maruf Sadik vastaa älyllisestä syötöstä ja otti histologisia kuvia. Stephen Ip vastaa älyllisestä panoksesta käsikirjoitukseen ja otti endoskooppiset kuvat.

Vastaa

Sähköpostiosoitettasi ei julkaista.