Extraoral Osseous Choristoma in the Head and Neck Region: Case Report and Literature Review

Abstract

an osseous choristoma on hyvänlaatuinen kasvain, joka koostuu säännöllisestä luukudoksesta epäsäännöllisessä paikassa. Koristoomat pään ja kaulan alueella ovat harvinaisia. Useimmiten ne löytyvät kielen tai suun limakalvon alueelta. Submandibulaarisen alueen luukoristoomista on myös hyvin vähän raportteja. Esittelemme tapausta, jossa naisella on suuri, kauudaalinen luukoristooma kohdunkaulan kolmion sisällä. Kirjallisuuskatsaus annetaan kaikista raportoiduista tapauksista kaulan alueella. Patogeneesi on vielä selittämätön. Juttumme tukee teoriaa, jonka mukaan luukalvon kehittyminen on reaktio aiempaan traumaan. Kohdunkaulan luullinen koristomas ovat harvoin, mutta ne edustavat tärkeää erotusdiagnoosin käsiteltäessä kohdunkaulan kasvain.

1. Johdanto

luukoristooma on hyvänlaatuinen kasvain, joka koostuu säännöllisestä luukudoksesta epäsäännöllisessä lokalisaatiossa . Koristoomat ovat yleisimmin kielen tai suun limakalvon alueella . Näiden paikannusten lisäksi koristoomat pään ja kaulan alueella ovat harvinaisia. Raportoimme tapauksesta, johon liittyy laaja, kauudellinen luukoristooma kaulakolmiossa. Kohdunkaulan pehmytkudoksen alueella tekemämme tutkimuksen mukaan englanninkielisessä kirjallisuudessa on tähän mennessä kuvattu vain neljä luukoristoomaa. Nämä koristoomat ovat kaikki submentaalisen tai submandibulaarisen alueen kraniokermisessä pehmytkudoksessa .

2. Tapausraportti

raporttimme viittaa 46-vuotiaaseen naispotilaaseen, joka esittäytyi sairaalallemme. Hän oli huomannut vasemman kohdunkaulan pehmytkudoksessa lujan, tilaa vievän vaurion, jonka koko oli kasvanut hitaasti useiden kuukausien aikana. Potilaan mukaan kohdunkaulan imusolmukebiopsia oli tehty samassa paikassa 12 vuotta sitten. Epäspesifistä tulehdusta lukuun ottamatta kuuri oli ollut huomaamaton. Kliinisessä tutkimuksessa kohdunkaulan massa oli käsin kosketeltava. Se tuntui kiinteältä ja sitä voitiin siirtää ihosta riippumatta, mutta ei kohdunkaulan pehmytkudoksesta riippumatta. Ultraääni paljasti kiinteän rakenteen, jossa oli täydellinen selkääänen vaimennus. Tietokonetomografiassa kohdunkaulan pehmytkudoksesta näkyi kiinteä rakenne, jonka koko oli n. 24 × 21 × 33 mm, joka näytti vastaavan kalkkeutumaa ja joka ei ollut kosketuksissa viereisiin luisiin rakenteisiin (KS.Kuva 1). Intraoperatiivisesti, kova, luinen, tasaisesti peitetty massa, jonka suurin halkaisija on noin 4 cm oli täysin poistettu, ensisijainen sulkeminen haavan. Leikkauksen jälkeisessä parantumisessa ei ollut komplikaatioita. Formaliinilla kiinnitetyn yksilön koko oli 37 × 22 × 22 mm ja paino 12 g (KS.kuva 2). Hematoksyliini-ja eosiinivärjäyksellä käsitellyn näytteen histopatologia paljasti pyöreän, luisen massan, joka oli tasaisesti kapean sidekudoslamellan peitossa. Ympäröivän tiiviin luun alla rakenne koostui syövyttävästä luukudoksesta, jossa oli säännöllisiä sydänonteloita, jotka ympäröivät keltaista luuytintä, sekä erisuuruisista kypsän hematopoieettisen luuytimen alueista, mikä viittaa säännöllisesti erilaistuneen luukudoksen ektooppiseen muodostumiseen (KS.kuva 3).

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

Kuva 1

preoperatiivinen tietokonetomografiakuvaus: aksiaalinen (a), sepelvaltimotauti (b) ja 3D-rekonstruktio (c). CT – kuvauksessa näkyy kalkkeutunut massa, joka ei ole yhteydessä luurankoon.

kuva 2

esillä on poistettu formaliinikiinnittynyt näyte (37 × 22 × 22 mm, 12 g, pyöreänä luisena massana, jota kapea sidekudoslamella peittää tasaisesti).

kuva 3

vaurion histopatologinen ulkonäkö (hematoksyliini-ja eosiinivärjäys, suurennos 10x). Alla ympäröivän kompakti luun, rakenne koostuu cancellous luukudoksen säännöllisesti medullary onteloita.

3. Keskustelu

termi “osseous choristoma” ja sen määritelmä voidaan katsoa johtuvan Kroll et al. He kuvasivat useita tapauksia kohdunulkoisesta luukudoksesta suun pehmytkudoksen alueella . Yleisesti ottaen kuoromaat ovat harvinaisia. Pään ja kaulan alueella niitä esiintyy pääasiassa kielen sisällä ja sitä ympäröivässä pehmytkudoksessa . Kliiniset esitykset luukoristomas yleensä muodossa kivuton, hitaasti etenevä tilaa miehittää vaurioita. Infektioita on harvoin. Koristoomien kasvaessa ilmaantuu toiminnallisia vaivoja, kuten nielemishäiriöitä . Kaulan alueella raportoituja tapauksia on erittäin vähän (KS .Taulukko 1). Psimopoulou ja Antoniades kuvasivat yhden submarisen koristoman tapauksen. Johann ym., Kamburoğlu et al., ja Shimada et al. jokainen on kuvaillut yhden submandibulaarisen luukoristoomatapauksen. Saksankielisessä kirjallisuudessa Schmal et al. kertoi tapauksesta alaleukakulman alueella. Kirjallisuustutkimuksemme aikana emme törmänneet yhteenkään julkaistuun tapaukseen, jossa kaulakolmion lateraalialueella olisi ollut luullinen koristooma. Kielen ja suuontelon alueella esiintyy useimmiten naisia . Synopsis harvoista julkaistuista tapauksista kohdunkaulan pehmeiden osien alueella osoittaa poikkeavaa taipumusta. Tässä lokalisoinnissa luukoristoomat näyttävät esiintyvän samalla taajuudella miehillä ja naisilla. Keski-ikä on 45,33 ± 10,16 vuotta. Tapausten vähäisen määrän vuoksi luotettavia lausuntoja keski-iästä ja jakaumasta ei kuitenkaan voida antaa.

on olemassa erilaisia kliinisiä erotusdiagnooseja pään ja kaulan massat kaukalon alueella kohdunkaulan kolmion sivusuunnassa. Computertomografisten löydösten tuntemuksessa differentiaalidiagnoosien määrä vähenee luisiin tai kalkkeutuneisiin leesioihin, kuten myosiitti ossificaneihin, kalkkeutuneisiin imusolmukkeisiin, kalkkeutuneisiin hemangioomaan tai luukoristomaan. Kalkkeutuneet imusolmukkeet ovat yhteydessä tuberkuloosiin, metastaattisiin kilpirauhasen karsinoomiin, parantuneisiin nekroottisiin paiseisiin tai Non-Hodgkin-lymfoomaan . Kun tiedämme näytteemme histopatologisen ulkonäön, nämä erotusdiagnoosit suljettiin nopeasti pois, koska säännöllisen jäsennellyn syöpäkudoksen lisäksi löytyi luuydinkudosta.

luukoristooman patogeneesi on vielä selittämätön. Kirjallisuudessa ei kerrota suurentuneesta pahanlaatuisen muodonmuutoksen riskistä. Useita teorioita näiden vaurioiden kehittymisestä on olemassa. Mahdollisina patomekanismeina puhutaan perinnöllisestä epämuodostumasta ja reaktiosta aiempaan traumaan . Viimeksi mainittua hypoteesia tukee tässä kertomamme tapaus. Potilaamme anamneesi paljasti läheisen yhteyden aiempaan toimenpiteeseen kaulan alueella. Hän kertoi, että samassa paikassa oli tehty vuosia aiemmin kohdunkaulan imusolmukebiopsia. Valitettavasti emme voineet hankkia vanhaa histopatologista raporttia, joten näiden kahden tapauksen välinen yhteys jää epäselväksi.

koristoomien hoitoon kuuluu leesion kirurginen hävittäminen. Toistuvat tapaukset ovat harvinaisia, mutta niistä kerrotaan kirjallisuudessa, mikä merkitsee sitä, että jatkotutkimuksista voi kuitenkin olla hyötyä .

4. Päätelmä

kohdunkaulan luukoristoomat ovat harvoin, mutta ne ovat tärkeä erotusdiagnoosi myosiitti ossifikaaneille ja erityisesti kalkkeutuville kohdunkaulan imusolmukkeille eri syistä; siksi niillä on laajempaa kliinistä merkitystä.

paljastus

tätä tapausta on esitelty Saksan Korva -, nenä-ja kurkkutautien sekä pään ja kaulan kirurgian seuran 87.yhtiökokouksessa luennolla.

eturistiriidat

kirjoittajat ilmoittavat, ettei tämän artikkelin julkaisemiseen liity eturistiriitoja.

kiitokset

kirjoittajat tunnustavat Saksan tutkimussäätiön (DFG) ja Charité—Universitätsmedizin Berlinin Open Access-Julkaisurahaston tuen.