Coristoma osseo extraorale nella regione della testa e del collo: Case Report e revisione della letteratura

Abstract

Un coristoma osseo è un tumore benigno costituito da tessuto osseo regolare in una localizzazione irregolare. I coristomi nella regione della testa e del collo sono rari. Più frequentemente, si trovano nella regione della lingua o della mucosa orale. Ci sono anche pochissimi rapporti sui coristomi ossei nella regione sottomandibolare. Presentiamo il caso di una donna con un grande coristoma osseo caudale all’interno del triangolo cervicale laterale. La revisione della letteratura è riportata su tutti i casi segnalati nella regione del collo. La patogenesi è ancora inspiegabile. Il nostro caso sostiene la teoria secondo cui lo sviluppo di un coristoma osseo è una reazione a un precedente trauma. I coristomi ossei cervicali sono raramente, ma rappresentano un’importante diagnosi differenziale quando si tratta di un tumore cervicale.

1. Introduzione

Un coristoma osseo è un tumore benigno costituito da tessuto osseo regolare in una localizzazione irregolare . I coristomi si trovano più frequentemente nella regione della lingua o della mucosa orale . Al di là di queste localizzazioni, i coristomi nella regione della testa e del collo sono rari. Riportiamo un caso che coinvolge un grande coristoma osseo caudale all’interno del triangolo cervicale laterale. Secondo la nostra ricerca nella regione del tessuto molle cervicale, solo quattro coristomi ossei sono stati descritti nella letteratura in lingua inglese fino ad oggi. Questi coristomi sono tutti presentati all’interno del tessuto molle craniocervicale della regione submentale o sottomandibolare .

2. Case Report

Il nostro rapporto si riferisce a una paziente di 46 anni che si è presentata al nostro ospedale. Aveva notato una lesione ferma e occupante spazio nel tessuto molle cervicale sinistro che era stata aumentata di dimensioni lentamente per un periodo di diversi mesi. Secondo il paziente, una biopsia del linfonodo cervicale era stata eseguita nella stessa localizzazione 12 anni fa. A parte un’infiammazione non specifica, il corso era stato poco appariscente. Nell’esame clinico, la massa cervicale era palpabile. Si sentiva ferma e potrebbe essere spostato indipendentemente dalla pelle, ma non indipendentemente dal tessuto molle cervicale. Gli ultrasuoni hanno rivelato una struttura solida con completa attenuazione acustica dorsale. La tomografia computerizzata del tessuto molle cervicale ha mostrato una struttura solida che misura ca. 24 × 21 × 33 mm, che sembrava essere coerente con una calcificazione e che non aveva alcun contatto con strutture ossee adiacenti (vedi Figura 1). Intraoperatorio, una massa dura, ossea, coperta uniformemente con un diametro maggiore di circa 4 cm è stata completamente estirpata, con chiusura primaria della ferita. La guarigione postoperatoria era priva di complicazioni. Il campione fissato in formalina aveva dimensioni di 37 × 22 × 22 mm e il peso era di 12 g (vedi Figura 2). L’istopatologia del campione trattato con una colorazione di ematossilina ed eosina ha rivelato una massa ossea rotonda ricoperta uniformemente da una stretta lamella di tessuto connettivo. Sotto l’osso compatto circostante, la struttura consisteva in tessuto osseo spongioso con cavità midollari regolari che racchiudevano midollo giallo, così come aree di dimensioni diverse di midollo osseo ematopoietico maturo, suggerendo una formazione ectopica di tessuto osseo regolarmente differenziato (vedi Figura 3).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)

(a)
(a)(b)
(b)c)
(c)

Figura 1
Preoperatoria computertomography scansione: assiale (a), coronarica (b), e ricostruzione 3D (c). La TAC mostra una massa calcificata senza contatto con lo scheletro.

Figura 2
Visualizzazione del campione fissato con formalina rimosso (37 × 22 × 22 mm, 12 g, che si presenta come una massa ossea rotonda coperta uniformemente da una stretta lamella di tessuto connettivo).

Figura 3
Aspetto istopatologico della lesione (colorazione ematossilina ed eosina, ingrandimento 10x). Sotto l’osso compatto circostante, la struttura è costituita da tessuto osseo spongioso con cavità midollari regolari.

3. Discussione

Il termine “coristoma osseo” e la sua definizione possono essere attribuiti a Kroll et al. Hanno descritto diversi casi di tessuto osseo ectopico nella regione del tessuto molle orale . In generale, i coristomi sono rari. Nella regione della testa e del collo, si trovano prevalentemente all’interno della lingua e del tessuto molle circostante . Le presentazioni cliniche dei coristomi ossei di solito assumono la forma di lesioni che occupano spazio indolori e lentamente progressive. Le infezioni sono raramente. Quando i coristomi aumentano di dimensioni, emergono disturbi funzionali, come la disfagia . Nella regione del collo, il numero di casi segnalati è estremamente basso (vedi Tabella 1) . Psimopoulou e Antoniades hanno descritto un caso di un coristoma submentale. Johann et al., Kamburoğlu et al., e Shimada et al. hanno ciascuno descritto un caso di coristoma osseo sottomandibolare. Nella letteratura in lingua tedesca, Schmal et al. riportato su un caso nella regione dell’angolo mandibolare. Nel corso della nostra ricerca in letteratura, non abbiamo incontrato un singolo caso pubblicato di un coristoma osseo nella regione caudale del triangolo cervicale laterale. All’interno della lingua e della cavità orale, la maggior parte dei casi si verifica nelle donne . La sinossi dei pochi casi pubblicati nella regione delle parti molli cervicali mostra una tendenza deviante. In questa localizzazione, i coristomi ossei sembrano verificarsi con la stessa frequenza negli uomini e nelle donne. L’età media è di 45,33 ± 10,16 anni. Tuttavia, a causa del numero limitato di casi, non sono possibili dichiarazioni affidabili sull’età media e sulla distribuzione.

Sesso Età (anni) Localizzazione
Kamburoğlu et al. o 33 Sottomandibolare
Shimada et al. m 50 Sottomandibolare
Johann et al. m 32 Sottomandibolare
Psimopoulou e Antoniades w 50 Lipectomia
Schmal et al. m 61 angolo Mandibolare
Tabella 1
Panoramica dei casi di ossea choristoma cervicali morbidi tessuti pubblicati in letteratura. La tabella mostra che tutte le precedenti lesioni descritte sono state trovate nella regione sottomandibolare o submentale.

Esistono varie diagnosi cliniche differenziali delle masse della testa e del collo nella regione caudale del triangolo cervicale laterale. Nella conoscenza dei risultati computertomografici, la quantità di diagnosi differenziali è ridotta a lesioni ossee o calcificate, come miosite ossificans, linfonodi calcificati, emangioma calcificato o coristoma osseo. I linfonodi calcificati sono associati a tubercolosi, carcinomi metastatici della tiroide, ascessi necrotici guariti o linfoma non Hodgkin . Conoscendo l’aspetto istopatologico del nostro campione, queste diagnosi differenziali sono state rapidamente escluse, a causa del fatto che oltre al normale tessuto osseo spongioso strutturato, è stato trovato il tessuto del midollo osseo.

La patogenesi del coristoma osseo è ancora inspiegabile. La letteratura non descrive un aumentato rischio di trasformazione maligna. Esistono diverse teorie sullo sviluppo di queste lesioni. Come potenziali patomeccanismi, vengono discusse una malformazione ereditaria e una reazione a un trauma precedente . Quest’ultima ipotesi è supportata dal caso che riportiamo qui. L’anamnesi del nostro paziente ha rivelato una stretta correlazione con un precedente intervento nella regione del collo. Ha riferito che una biopsia del linfonodo cervicale era stata eseguita nella stessa posizione anni prima. Purtroppo, non è stato possibile per noi acquisire il vecchio rapporto istopatologico, in modo che la correlazione tra questi due incidenti rimane poco chiara.

Il trattamento dei coristomi comporta l’estirpazione chirurgica della lesione. Le recidive sono raramente, ma riportate in letteratura, il che significa che gli esami di follow-up possono comunque essere utili .

4. Conclusione

I coristomi ossei cervicali sono rari, ma rappresentano un’importante diagnosi differenziale alla miosite ossificante e soprattutto alla calcificazione dei linfonodi cervicali di diverse cause; pertanto, sono di più ampio interesse clinico.

Disclosure

Questo caso è stato presentato all’interno dell’87a Assemblea generale annuale della Società tedesca di otorinolaringoiatria, chirurgia della testa e del collo in una conferenza.

Conflitti di interesse

Gli autori dichiarano che non vi sono conflitti di interesse per quanto riguarda la pubblicazione di questo articolo.

Riconoscimenti

Gli autori riconoscono il sostegno della Fondazione tedesca di Ricerca (DFG) e del Fondo di pubblicazione ad accesso aperto della Charité—Universitätsmedizin Berlin.

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