kostniak kostny Pozaustny w okolicy głowy i szyi: opis przypadku I PRZEGLĄD LITERATURY

Streszczenie

kostniak kostny jest łagodnym nowotworem składającym się z regularnej tkanki kostnej o nieregularnej lokalizacji. Choristomas w okolicy głowy i szyi są rzadkie. Najczęściej występują w okolicy języka lub błony śluzowej jamy ustnej. Istnieją również bardzo nieliczne doniesienia o kostnych choristomas w regionie podżuchwowym. Przedstawiamy przypadek kobiety z dużą kostną kostną kostną w bocznym trójkącie szyjnym. Przegląd literatury przedstawiono na temat wszystkich zgłoszonych przypadków w okolicy szyi. Patogeneza jest jeszcze niewyjaśniona. Nasz przypadek potwierdza teorię, że rozwój kostnej choristomy jest reakcją na poprzednią traumę. Szyjki kostnej choristomas są rzadko, ale stanowią ważną diagnostykę różnicową, gdy mamy do czynienia z nowotworem szyjki macicy.

1. Wprowadzenie

kostna choristoma jest łagodnym nowotworem składającym się z regularnej tkanki kostnej o nieregularnej lokalizacji . Choristomas najczęściej występują w okolicy języka lub błony śluzowej jamy ustnej . Poza tymi lokalizacjami, choristomas w okolicy głowy i szyi są rzadkie. Mamy doniesienie o przypadku dużego kostniaka ogonowego w bocznym trójkącie szyjnym. Według naszych badań w okolicy tkanki miękkiej szyjki macicy, tylko cztery kostne choristomas zostały opisane w literaturze anglojęzycznej do tej pory. Te choristomas wszystkie przedstawione w czaszkowo-szyjnej tkanki miękkiej podżuchwowej lub podżuchwowej regionu .

2. Opis przypadku

nasz raport dotyczy 46-letniej pacjentki, która zgłosiła się do naszego szpitala. Zauważyła twardą, zajmującą przestrzeń zmianę w lewej tkance miękkiej szyjki macicy, która powoli zwiększała się w ciągu kilku miesięcy. Według pacjentki, biopsję węzłów chłonnych szyjki macicy wykonano w tej samej lokalizacji 12 lat temu. Oprócz niespecyficznego zapalenia przebieg był niepozorny. W badaniu klinicznym masa szyjki macicy była namacalna. Czuł się jędrny i mógł być poruszany niezależnie od skóry, ale nie niezależnie od miękkiej tkanki szyjki macicy. Ultradźwięki wykazały solidną strukturę z całkowitym grzbietowym tłumieniem akustycznym. Tomografia komputerowa szyjnej tkanki miękkiej wykazała solidną strukturę mierzącą ok. 24 × 21 × 33 mm, które zdawały się być zgodne z zwapnieniem i które nie miały kontaktu z sąsiednimi strukturami kostnymi (patrz rysunek 1). Śródoperacyjnie, twarda, kostna, gładko pokryta masa o największej średnicy około 4 cm została całkowicie wytępiona, z pierwotnym zamknięciem rany. Gojenie pooperacyjne było wolne od powikłań. Próbka utrwalona formaliną miała wymiary 37 × 22 × 22 mm, a masa wynosiła 12 g (patrz rycina 2). Badanie histopatologiczne próbki przetworzonej za pomocą barwienia hematoksyliną i eozyną wykazało okrągłą, kostną masę gładko pokrytą wąską Lamelą tkanki łącznej. Pod otaczającą zwartą kością struktura składała się z kanalikowej tkanki kostnej z regularnymi wnękami rdzeniastymi otaczającymi żółty szpik, a także różnej wielkości obszary dojrzałego krwiotwórczego szpiku kostnego, co sugeruje pozopowe tworzenie regularnie zróżnicowanej tkanki kostnej (patrz ryc. 3).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)

(a)
(a)(b)
(b)(c)
(c)

Rysunek 1
przedoperacyjne skanowanie komputerowe: osiowe (a), wieńcowe (b) i rekonstrukcja 3D (c). Tomografia wykazała zwapnioną masę bez kontaktu ze szkieletem.

Rysunek 2
pokaz usuniętej próbki utrwalonej formaliną (37 × 22 × 22 mm, 12 g, przedstawiającej się jako okrągła, kostna masa gładko pokryta wąską blaszką tkanki łącznej).

Rysunek 3
histopatologiczny wygląd zmiany (barwienie hematoksyliną i eozyną, powiększenie 10x). Pod otaczającą zwartą kością struktura składa się z kanalikowej tkanki kostnej z regularnymi jamami rdzeniowymi.

3. Dyskusja

termin “ostseous choristoma” i jego definicję można przypisać Krolls et al. Opisano kilka przypadków ektopowej tkanki kostnej w okolicy jamy ustnej tkanki miękkiej . Ogólnie rzecz biorąc, choristomas są rzadkie. W okolicy głowy i szyi znajdują się głównie w obrębie języka i otaczającej tkanki miękkiej . Kliniczne prezentacje kostnych choristomas zwykle przybierają postać bezbolesnych, powoli postępujących zmian zajmujących przestrzeń. Infekcje występują rzadko. Wraz ze wzrostem wielkości choristomas pojawiają się dolegliwości funkcjonalne, takie jak dysfagia . W okolicy szyi liczba zgłoszonych przypadków jest bardzo niska (patrz Tabela 1). Psimopoulou i Antoniades opisali jeden przypadek choristomy submentalnej. Johann et al., Kamburoğlu et al., oraz Shimada i in. każdy z nich opisał jeden przypadek podżuchwowej kostnej choristomy. W literaturze niemieckojęzycznej Schmal et al. zgłoszono przypadek w okolicy kąta żuchwy. W trakcie naszych badań literackich nie natrafiliśmy na ani jeden opublikowany przypadek kostnej choristomy w obszarze ogonowym bocznego trójkąta szyjnego. W obrębie obszaru języka i jamy ustnej, większość przypadków występuje u kobiet . Streszczenie kilku opublikowanych przypadków w rejonie miękkich części szyjki macicy wykazuje tendencję odchylenia. W tej lokalizacji kostne choristomas wydają się występować z taką samą częstotliwością u mężczyzn i kobiet. Średni wiek wynosi 45,33 ± 10,16 lat. Jednak ze względu na niewielką liczbę przypadków wiarygodne stwierdzenia dotyczące średniego wieku i rozmieszczenia nie są możliwe.

płeć wiek (lata) lokalizacja
Kamburoğlu et al. w 33 Submandibular
Shimada et al. m 50 Submandibular
Johann et al. m 32 Submandibular
Psimopoulou i Antoniades w 50 Submental
Schmal i in. m 61 kąt żuchwy
Tabela 1
przegląd przypadków kostnego choristoma w tkankach miękkich szyjki macicy opublikowany w literaturze. Tabela pokazuje, że wszystkie wcześniej opisane zmiany zostały znalezione w regionie podżuchwowym lub podżuchwowym.

istnieją różne kliniczne diagnozy różnicowe mas głowy i szyi w obszarze ogonowym bocznego trójkąta szyjnego. W wiedzy o obliczeniachtomograficznych, ilość diagnoz różnicowych jest zredukowana do kostnych lub zwapnionych zmian, takich jak kostniaki zapalenie mięśni, zwapnione węzły chłonne, zwapniony naczyniak, lub kostnej choristoma. Zwapnione węzły chłonne są związane z gruźlicą, przerzutowymi rakami tarczycy, zagojonymi ropniami martwiczymi lub chłoniakiem nieziarniczym . Znając histopatologiczny wygląd naszego okazu, te diagnozy różnicowe zostały szybko wykluczone, ze względu na fakt, że oprócz regularnej strukturalnej tkanki nowotworowej znaleziono tkankę szpiku kostnego.

patogeneza kostnej choristomy jest jeszcze niewyjaśniona. Literatura nie opisuje zwiększonego ryzyka transformacji nowotworowej. Istnieje kilka teorii na temat rozwoju tych zmian. Jako potencjalne patomechanizmy omawia się dziedziczną deformację i reakcję na poprzednią traumę . Tę ostatnią hipotezę potwierdza przypadek, o którym tu piszemy. Wywiad naszego pacjenta wykazał ścisłą korelację z wcześniejszą interwencją w okolicy szyi. Zgłosiła, że biopsja węzłów chłonnych szyjki macicy została wykonana w tym samym miejscu lata wcześniej. Niestety nie udało nam się pozyskać starego raportu histopatologicznego, więc korelacja między tymi dwoma incydentami pozostaje niejasna.

leczenie choristomas polega na chirurgicznym usunięciu zmiany. Rekurencje są rzadko spotykane, ale w literaturze są odnotowywane, co oznacza, że badania kontrolne mogą być jednak korzystne .

4. Wnioski

kostniaki szyjki macicy są rzadkie, ale stanowią ważną diagnostykę różnicową kostniakomięsaków myositis, a zwłaszcza zwapniających węzłów chłonnych szyjnych o różnych przyczynach; dlatego mają szersze znaczenie kliniczne.

ujawnienie

ten przypadek został przedstawiony na 87.dorocznym walnym zgromadzeniu Niemieckiego Towarzystwa otorynolaryngologii, Chirurgii Głowy i szyi w wykładzie.

konflikty interesów

autorzy oświadczają, że nie ma konfliktów interesów dotyczących publikacji tego artykułu.

podziękowania

autorzy potwierdzają wsparcie ze strony Niemieckiej Fundacji Badań (DFG) i Open Access Publication Fund Charité-Universitätsmedizin Berlin.

Dodaj komentarz

Twój adres e-mail nie zostanie opublikowany.