ett ovanligt fall av kollagenös gastrit: tillfällig upptäckt hos en Patient som uppvisar dysfagi

Abstrakt

kollagenös gastrit är ett tillstånd som kännetecknas av subepitelial avsättning av kollagen i magslemhinnan. Detta tillstånd är sällsynt, med mindre än 100 fall rapporterade i litteraturen. Patienter med kollagenös gastrit uppträder vanligtvis med smärta eller diarre. Här presenterar vi ett fall av en ung kvinna med dysfagi som visade sig ha esophageal webs och ett tillfälligt resultat av diffus gastrit med ett kullerstensutseende på slemhinnan vid endoskopi. Efterföljande histologi visade egenskaper hos kollagenös gastrit, inklusive mukosala inflammatoriska infiltrat och kollagenavsättning. Detta är en av de få fallrapporterna om tillfällig kollagenös gastrit och belyser vikten av förnuftig användning av biopsier.

1. Inledning

kollagenös gastrit (CG) är ett tillstånd som kännetecknas av närvaron av mukosala inflammatoriska infiltrat och subepitelial avsättning av kollagen som mäter större än 10 mikrometer. Det beskrevs först 1989 av Colletti och tränare i en 15-årig patient som fick återkommande buksmärta och gastrointestinal blödning . Sedan dess har mindre än 100 fall rapporterats i litteraturen. Det finns två distinkta kliniska presentationer av KG som beskrivs av Lagorce-sidor och kollegor . I den pediatriska befolkningen uppvisar patienter vanligtvis buksmärta och anemi. Hos den vuxna befolkningen förekommer patienter med kronisk vattnig diarre med diffus kollagen involvering av mag-tarmkanalen. Här presenterar vi ett sällsynt fall av KG som ett tillfälligt resultat på endoskopi för dysfagi.

2. Fallpresentation

en 37-årig kvinna presenterad med en flera års historia av dysfagi till fasta livsmedel. Hon förnekade några symtom på återflöde eller buksmärta. Hon hade tagit dexlansoprazol utan förbättring av hennes symtom. Hon rapporterade också ökat intag av icke-steroida antiinflammatoriska läkemedel (NSAID) mediciner för en månad före presentationen. Vid fysisk undersökning verkade hon bra. Hennes bukundersökning var unremarkable

Esophagogastroduodenoscopy (EGD) utfördes och visade onormal esophageal slemhinna med två esophageal webs. Det fanns också gastrit med VAG nodularitet i magkroppen (Figur 1). Esophageal biopsier visade ingen signifikant patologisk abnormitet. Magbiopsierna, tagna från magkroppen, visade mild kronisk aktiv gastrit med mild fokal gastrisk atrofi och signifikant subepitelial kollagenplatta förtjockning. Det fanns också infångade inflammatoriska celler, röda blodkroppar och små kapillärer kompatibla med KG (Figur 2). Den förtjockade kollagenplattan framhävdes ytterligare av trikromfläck (Figur 3). Lamina propria expanderades, främst av plasmaceller med blandade eosinofiler och lymfocyter. Ytepitelet var atrofiskt med intraepiteliala neutrofiler. En Giemsa-fläck för Helicobacter pylori var negativ och Kongo röd fläck avslöjade ingen amyloidavsättning. Serumproteinelektrofores visade inga tecken på ett monoklonalt protein och urinproteinelektrofores visade endast mindre albuminuri. Ytterligare blodarbete, inklusive celiac screen (anti-transglutaminas iga: <1,0 U/ml, iga: 2,36 g/L) och IgG4-titer (0,27 g/L), var alla inom normala gränser. Ett fullständigt blodantal (CBC) som utfördes ett år före presentationen var normalt (hemoglobin: 145 g/L, blodplättar: 216 109/l, WBC: 6,4 109 109/L). En diagnos av CG ställdes. Ingen ny behandling inleddes och det valdes att hon förblir på samma dos dexlansoprazol.

Figur 1
endoskopisk bild av magslemhinnan som visar ett område med kullersten (fast pil) och intilliggande normal slemhinna (prickad pil).

Figur 2
histologisk del av gastrisk kropp som visar fokal mild atrofisk förändring och område av subepitelial kollagenavsättning på hematoxylin och eosin-fläck. Det finns mild kronisk gastrit. Ytepitelet är atrofiskt med intraepiteliala neutrofiler.

Figur 3
histologisk del av gastrisk kropp som visar område av subepitelial kollagenavsättning på trikrom fläck.

efterföljande övre och nedre endoskopi utfördes för att utesluta kollagenös sjukdom någon annanstans. Koloskopi var normalt. EGD visade närvaro av spröd vävnad och flera ringar i matstrupen. Det fanns mukosal kullersten och spröd vävnad i magkroppen. Biopsier i tolvfingertarmen, ileum och kolon var obemärkliga. Biopsier i magkroppen visade minimala kroniska inflammatoriska cellinfiltrat och framträdande mukosala lymfoida aggregat. Efterföljande Barium svälja visade gastroesofageal junction utlopp obstruktion, för vilken patienten fick esofagus dilatation. Upprepa EGD vid uppföljning 6 månader senare visade ihållande esophageal webs och gastric mucosal cobblestoning med histologiska bevis på CG. I detta fall hade magslemhinnan måttlig kronisk aktiv gastrit med ökad fibros under ytepitelet och inom lamina propria, och magslemhinnan visade en mild ökning av fibros av lamina propria. H. pylori detekterades inte i någon av de biopsier som tagits.

3. Diskussion

CG är en sällsynt enhet och patofysiologin för denna sjukdom är fortfarande dåligt förstådd. Det finns två klassiskt beskrivna distinkta kliniska presentationer av KG . Flera atypiska presentationer av KG har också rapporterats, med gastrisk perforering som den mest allvarliga presentationen som hittills rapporterats . CG som ett tillfälligt fynd hos en asymptomatisk patient är sällsynt, rapporterades först i en fallserie av Lagorce-Pages et al. och rapporterades därefter i en senare fallserie av Arnason och kollegor . Vår patient presenterade dysfagi, men hennes symtom kunde förklaras av närvaron av esophageal webs, sannolikt relaterad till NSAID-användning. Hon hade ingen buksmärta, dyspepsi eller andra symtom som tyder på en primär gastrisk patologi. Det histologiska fyndet av KG förklarar sannolikt inte hennes kliniska presentation.

de första upprepade EGD-och magbiopsierna hos vår patient medan de inte fick någon ny terapi visade inga signifikanta patologiska fynd bortsett från minimal kronisk inflammation trots endoskopisk mukosal kullersten vid endoskopi. Medan det endoskopiska utseendet på kollagenös gastrit klassiskt beskrivs som slemhinnorytem och kullersten, förblir känsligheten för endoskopisk diagnos av KG okänd. Som tidigare beskrivits sker kollagenavsättning i kg företrädesvis i det deprimerade området för kullersten; därför kan de histopatologiska förändringarna associerade med KG inte ha samplats tillräckligt av vårt urval av biopsiplatser. Den andra upprepningen EGD utförd i uppföljning visade ihållande kullersten i magslemhinnan med biopsibekräftad kg. Detta resultat belyser vikten av korrekt provtagning för att göra en histopatologisk diagnos av KG, eftersom det är osannolikt att kg har läkt och sedan återkommit.

i vårt fall av tillfällig CG hade patienten endoskopiskt onormalt uppträdande slemhinna med nodularitet som motiverade en biopsi för att utesluta en mer syndig etiologi. Den patologiska diagnosen av CG ledde emellertid till ytterligare undersökningar som inte i slutändan förändrade den medicinska hanteringen av denna patient. I studier som jämförde det diagnostiska utbytet mellan EGD utfört med en kliniskt relevant indikation för dem utan, visades det att diagnosfrekvensen var signifikant högre hos patienter med relevanta kliniska indikationer för biopsi . Dessutom finns det en hög diskordanshastighet mellan endoskopisk och patologisk korrelation med EGD. En studie som tittade på korrelation av endoskopiska och patologiska fynd visade att det finns en diskordansgrad på 34% för patienter med gastrit ; 41% av de diskordanta fallen hade normal endoskopi med onormal patologi och 59% av de diskordanta fallen hade onormal endoskopi med normal patologi . Med tanke på den höga diskordansfrekvensen är den allmänna rekommendationen att inte samla in ett biopsiprov av ett område med misstänkt gastrit, i avsaknad av kliniska symtom .

Sammanfattningsvis presenterar vi ett fall av KG som ett tillfälligt resultat hos en patient med dysfagi. Detta är en sällsynt enhet som oftast är symptomatisk vid presentationen. Så vitt vi vet är detta det tredje rapporterade fallet av tillfällig kg hos en asymptomatisk patient eller patient som uppvisar orelaterade symtom. Vår fallrapport belyser vikten av att överväga de kliniska indikationerna när man väljer om man ska biopsipatienter. I vårt fall var det nödvändigt att erhålla gastriska biopsier med tanke på det ovanliga kullerstensutseendet vid endoskopi. Patientens kliniska hantering var dock oförändrad efter omfattande undersökningar för att utesluta andra orsaker till detta histologiska fynd och för att bestämma omfattningen av sjukdomen i GI-kanalen. Biopsiresultat måste tolkas noggrant i samband med patientens kliniska presentation.

samtycke

informerat patientens samtycke erhölls för publicering av falldetalj.

avslöjande

Stephen Ip är artikel garant.

intressekonflikter

ingen av författarna har några intressekonflikter att avslöja.

Författarbidrag

Chiu-Hsiang Liao ansvarar för utarbetandet av manuskriptet och göra siffror. Maruf Saddik ansvarar för intellektuell inmatning och tog histologiska bilder. Stephen Ip är ansvarig för intellektuell input på manuskriptet och tog endoskopiska bilder.

Lämna ett svar

Din e-postadress kommer inte publiceras.