Extraoral Osseous Choristoma i huvud-och nackregionen: fallrapport och litteraturöversikt
Abstrakt
ett osseous choristoma är en godartad tumör som består av regelbunden benvävnad i en oregelbunden lokalisering. Choristom i huvud-och nackregionen är sällsynta. Oftast finns de i regionen av tungan eller munslemhinnan. Det finns också mycket få rapporter om osseösa koristom i den submandibulära regionen. Vi presenterar fallet med en kvinna med ett stort, kaudalt osseöst koristom i den laterala cervikala triangeln. Litteraturöversikt ges om alla rapporterade fall i nacken. Patogenesen är ännu oförklarlig. Vårt fall stöder teorin om att utvecklingen av ett osseöst koristom är en reaktion på ett tidigare trauma. Cervical osseous choristom är sällan, men de representerar en viktig differentialdiagnos när man hanterar en cervikal tumör.
1. Inledning
ett osseöst koristom är en godartad tumör som består av regelbunden benvävnad i en oregelbunden lokalisering . Choristom finns oftast i regionen av tungan eller munslemhinnan . Utöver dessa lokaliseringar är koristom i huvud-och nackregionen sällsynta. Vi rapporterar om ett fall som involverar ett stort, kaudalt osseöst koristom i den laterala cervikala triangeln. Enligt vår forskning i regionen av cervikal mjukvävnad har endast fyra osseösa koristomer beskrivits i den engelskspråkiga litteraturen hittills. Dessa koristomer presenteras alla inom den kraniocervikala mjukvävnaden i den submentala eller submandibulära regionen .
2. Fallrapport
vår rapport hänvisar till en 46-årig kvinnlig patient som presenterade för vårt sjukhus. Hon hade märkt en fast, rymdupptagande lesion i vänster cervikal mjukvävnad som hade ökat i storlek långsamt under en period av flera månader. Enligt patienten hade en cervikal lymfkörtelbiopsi utförts i samma lokalisering för 12 år sedan. Bortsett från en ospecifik inflammation hade kursen varit obetydlig. I den kliniska undersökningen var livmoderhalsmassan palpabel. Det kändes fast och kunde flyttas oberoende av huden, men inte oberoende av den livmoderhalsiga mjukvävnaden. Ultraljud avslöjade en solid struktur med fullständig dorsal akustisk dämpning. Datortomografi av cervikal mjukvävnad visade en fast struktur som mäter ca. 24 21 23 mm, vilket tycktes överensstämma med en förkalkning och som inte hade någon kontakt med intilliggande benstrukturer (se Figur 1). Intraoperativt utrotades en hård, benig, smidigt täckt massa med en största diameter av ca 4 cm fullständigt, med primär stängning av såret. Postoperativ läkning var fri från komplikationer. Det formalinfixerade provet hade en storlek på 37 22 22 22 mm och vikten var 12 g (se Figur 2). Histopatologi av provet bearbetat med en hematoxylin-och eosinfärgning avslöjade en rund benmassa som smidigt täcktes av en smal lamell av bindväv. Under det omgivande kompakta benet bestod strukturen av cancellös benvävnad med regelbundna medullära hålrum som omsluter gul märg, såväl som områden med olika storlek av mogen hematopoietisk benmärg, vilket tyder på en ektopisk bildning av regelbundet differentierad benvävnad (se Figur 3).
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
3. Diskussion
termen” osseous choristoma ” och dess definition kan hänföras till Krolls et al. De beskrev flera fall av ektopisk benvävnad i området för den orala mjukvävnaden . Generellt sett är choristomer sällsynta. I huvud-och nackregionen finns de främst i tungan och den omgivande mjukvävnaden . Kliniska presentationer av osseösa koristom tar vanligtvis form av smärtfria, långsamt progressiva rymdupptagande lesioner. Infektioner är sällan. När koristom ökar i storlek uppstår funktionella klagomål, såsom dysfagi . I nackregionen är antalet rapporterade fall extremt lågt (se Tabell 1) . Psimopoulou och Antoniades beskrev ett fall av ett submentalt koristom. Johann et al., Kamburo ustillu et al., och Shimada et al. har var och en beskrivit ett fall av submandibulärt osseöst koristom. I den tyskspråkiga litteraturen, Schmal et al. rapporterade om ett fall i området för mandibular vinkel. Under vår litteraturforskning stötte vi inte på ett enda publicerat fall av ett osseöst koristom i den kaudala regionen i den laterala cervikala triangeln. Inom området för tungan och munhålan förekommer de flesta fall hos kvinnor . Sammanfattningen av de få publicerade fallen i regionen av de livmoderhalsiga mjuka delarna visar en avvikande tendens. I denna lokalisering verkar osseösa koristom förekomma med samma frekvens hos män och kvinnor. Medelåldern är 45,33 10,16 år. På grund av det lilla antalet fall är dock tillförlitliga uttalanden om medelålder och fördelning inte möjliga.
|
||||||||||||||||||||||||||||||||||||
det finns olika kliniska differentiella diagnoser av huvud-och nackmassor vid den kaudala regionen i den laterala cervikala triangeln. I kunskap om datortomografiska fynd reduceras mängden differentiella diagnoser till beniga eller förkalkade lesioner, såsom myosit ossificans, förkalkade lymfkörtlar, förkalkat hemangiom eller osseöst koristom. Förkalkade lymfkörtlar är associerade med tuberkulos, metastatiska sköldkörtelkarcinom, läkta nekrotiska abscesser eller icke-Hodgkin-lymfom . Genom att känna till det histopatologiska utseendet på vårt prov utesluts dessa differentiella diagnoser snabbt på grund av det faktum att förutom den vanliga strukturerade cancellösa benvävnaden hittades benmärgsvävnad.
patogenesen av osseous choristoma är ännu oförklarlig. Litteraturen beskriver inte en ökad risk för malign transformation. Flera teorier om utvecklingen av dessa skador finns. Som potentiella patomekanismer diskuteras en ärftlig missbildning och en reaktion på ett tidigare trauma . Den senare hypotesen stöds av det fall vi rapporterar här. Vår patients anamnese avslöjade en nära korrelation med ett tidigare ingrepp i nackregionen. Hon rapporterade att en cervikal lymfkörtelbiopsi hade utförts på samma plats år tidigare. Tyvärr var det inte möjligt för oss att förvärva den gamla histopatologiska rapporten, så att korrelationen mellan dessa två incidenter förblir oklar.
behandling av koristom innefattar kirurgisk extirpation av lesionen. Återkommande är sällan, men rapporteras ändå i litteraturen, vilket innebär att uppföljningsundersökningar ändå kan vara fördelaktiga .
4. Slutsats
Cervical osseous choristomas är sällan, men de representerar en viktig differentialdiagnos för myositis ossificans och särskilt för att förkalka cervicala lymfkörtlar av olika orsaker; därför är de av bredare kliniskt intresse.
Disclosure
detta fall har presenterats vid den 87: e årsstämman i det tyska föreningen för otorhinolaryngologi, huvud-och nackkirurgi i en föreläsning.
intressekonflikter
författarna förklarar att det inte finns några intressekonflikter angående publiceringen av denna artikel.
erkännanden
författarna erkänner stöd från den tyska forskningsstiftelsen (DFG) och Open Access Publication Fund of Charit Brasilian—universitet Brasilitsmedizin Berlin.
