Kolesterolgranulom i odontogen cyste: en gådefuld læsion
abstrakt
Kolesterolgranulom (CG) er resultatet af fremmedlegemet type respons på akkumulering af kolesterolkrystaller og er ofte til stede i forbindelse med kroniske mellemøresygdomme. For nylig er der rapporteret om tilfælde af CG i kæber, men der er stadig meget få tilfælde af CG i tandlitteratur. Denne artikel præsenterer tre sjældne tilfælde af CG i væggen af odontogene cyster, der understreger dens mulige rolle i udvidelsen af den tilknyttede læsion og knoglerosion. Det lægger også vægt på, at flere tilfælde af CG skal rapporteres, så dets natur og patogenese i mundhulen bliver mere opfattelig.
1. Introduktion
Kolesterolgranulom (CG) er en histopatologisk enhed, der er kendetegnet ved indsamling af adskillige kolesterolklemmer, der er forbundet med fremmedlegemer gigantiske celler, skumceller og hæmosiderinfyldte makrofager . Mest almindelige sted for forekomst af CG er mellemøret (generelt forbundet med kroniske mellemøresygdomme). Lunger, hjerne, nyrer, mastoid proces, bryst, sella turcica, pontocerebellin vinkel, testis, og spidsen af temporal knogle pyramide er de andre steder, hvor CG kan forekomme . For nylig blev det rapporteret, at CG også kunne forekomme i ansigtsskelettet, hvor maksillær antrum og frontalben er de to almindelige steder . De kliniske symptomer er uspecifikke og afhænger af lokalisering og omfang i hvert enkelt tilfælde . Meget få tilfælde af CG, der forekommer i kæber, er rapporteret i den engelske litteratur. Vi rapporterer tre unikke tilfælde, hvor de odontogene cyster sekundært blev betændt og viste ekspansion og tilhørende knogledestruktion på grund af CG-dannelse.
2. Case Series
2.1. Sag 1
en 45-årig mand rapporterede til instituttet med klagen over hævelse i den bageste tandregion i højre kæbe siden en måned. Patienten gav en historie til ekstraktion af 17, 18 (med grad II mobilitet) for det samme i privat tandklinik, men efter ekstraktion fortsatte hævelsen. På palpation, hævelse var blød og svingende i naturen strækker sig fra buccal vestibule indtil midtlinjen af den hårde gane. FNAC blev forsøgt, men massen blødte voldsomt. CT-scanning afslørede en enorm ekspansiv, godt afgrænset og osteolytisk masse, der strækker sig fra overkæben til den maksillære bihule. En foreløbig diagnose af keratocystisk odontogen tumor (KCOT) blev stillet. Kirurgisk enukleation af cysten blev udført, og vævet blev sendt til histopatologisk undersøgelse. Sektionerne afslørede spredning af cystisk odontogen epitelforing med palisaderede hyperkromatiske søjlekerner, stellat retikulumlignende områder, og ark med rigelige spøgelsesceller. Omgivende bindevævsstroma viste modne kollagenbundter. Rigelige hæmoragiske områder og fibrinaflejringer var tydelige både i fibrøs væg og i cystisk lumen. Også synlige både i bindevævet og i cystisk lumen var rigelige kolesterol kløfter og hæmoragiske områder. Fokale områder af spøgelsescelledannelse var også synlige i stroma omgivet af fremmedlegemer gigantiske celler og hæmosiderin pigmentering. Baseret på dette blev der således foretaget en endelig diagnose af forkalkning af odontogen cyste med kolesterolgranulom (Figur 1).
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
2.2. Sag 2
en 38-årig kvinde klagede over hævelse siden 6 måneder på højre side posterior mandible. Patienten oplyste, at hævelsen gradvist steg i størrelse med pusudladning og ingen smerter. Intraoralt var hævelsen 3 liter 2 cm i størrelse i ret vinkelområde med manglende 48. Overliggende slimhinde optrådte glat, nonerythematous og nontender på palpation. En veldefineret radiolucency i forhold til kronen på 48 blev set i ortopantomografien. En foreløbig diagnose af dentigerøs cyste og keratocystisk odontogen tumor (KCOT) blev stillet. Cysten blev kirurgisk enukleeret, og histopatologien afslørede ikke-keratiniseret stratificeret pladeformet cystisk epitelforing, 2-3-cellelag tykt, hvilket viste spredning i få områder forbundet med underliggende inflammation. I bindevævets cystiske kapsel var blandede inflammatoriske celleinfiltrater med blødningsområder tydelige. En del af vævet afslørede rigelige kolesterolklemmer i den cystiske kapsel i forbindelse med multinucleated gigantiske celler. Baseret på dette blev der stillet en diagnose af dentigerøs cyste med kolesterolgranulom (figur 2).
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
2.3. Sag 3
en 47-årig mand rapporterede med klage over smerter i nedre venstre posterior mandibel i de sidste to dage. Han gav historie om hævelse på denne side siden to måneder. Mild hævelse var til stede på venstre side af underkæben, som var hårdt på palpation og nontender. Intraoralt var hævelsen blød i konsistens og smertefuld med en let åbning til stede på kamregionen, gennem hvilken gulgrøn farveudladning blev bemærket. Computertomografi afslørede en veldefineret radiolucency (30 til 14 mm i størrelse) til stede på venstre vinkel af mandibel region med 38 forskudt nær underkæben. Incisional biopsi blev sendt til histopatologisk evaluering, som afslørede cystisk foring af varierende tykkelse, ikke-keratiniseret stratificeret pladeformet i naturen med få områder af slimmetaplasi. Bindevævskapslen var fibrocellulær med vaskulære kanaler og let inflammatorisk celleinfiltrat, og der blev stillet en diagnose af dentigerøs cyste. Herefter blev det udskårne væv sendt, som efter gentagen regrossering og vævssnitning ikke viste nogen cystisk foring. Bindevævsstroma var ectomesenchymal og fibrocellulær med rigelige kolesterolklemmer og kronisk inflammatorisk celleinfiltrat (figur 3).
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
3. Diskussion
CG viser histopatologisk en stor samling af langsgående kolesterolklemmer, der dannes på stedet for kolesterolkrystaller på grund af opløsning af krystaller på tidspunktet for vævsbehandling og er indlejret i fibrøst granulationsvæv med omgivende fremmedlegeme type multinucleated gigantiske celler og makrofager fyldt med hæmosiderin . Efter en omfattende undersøgelse er der fundet seks tilfælde af CG i mundhulen, hvor der kun er rapporteret om tre tilfælde af CG, der forekommer i væggen af odontogen cyste . Vi rapporterer yderligere tre tilfælde af CG, der forekommer i væggen af odontogene cyster (tabel 1).
|
||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||
en tvetydighed har altid varet med hensyn til terminologien for CG i mundhulen, som Bhaskar, træ, og Goas beskrev en læsion i kæben med lignende histopatologiske træk, men kaldte det kolesteatom . Angivelse af, at kolesterol var den vigtigste komponent i tumor udtrykket” cholesteatoma ” blev indført i 1838 af Muller . Cholesteatoma beskriver de cystiske hulrum foret med keratiniseret pladeepitel og omgivet af stroma med variabel tykkelse. Den mikroskopiske diagnose afhænger helt af tilstedeværelsen og identifikationen af pladeepitel og/eller lamineret keratiniseret materiale . Den største forskel mellem histogenese af CG og cholesteatom er, at intet epitel er involveret i dannelsen af CG. Overgang af CG til kolesteatomer er ikke observeret, selvom de to anomalier kan forekomme samtidigt . Anvendelse af udtrykket kolesteatom for en masse bindevæv med adskillige kolesterolkrystaller, men uden epitelkomponenter og keratin, er således upassende og vildledende .
CG bør overvejes i klinisk-radiografiske differentielle diagnoser af odontogene cyster eller tumorer. Netto et al. rapporteret et tilfælde af mandibular CG efterligner en dentigerous cyste .
kolesterolkrystallerne rapporteres at forekomme mere almindeligt i inflammatoriske cyster, især i radikulære cyster. Laveste forekomst blev rapporteret i ikke-inflammatoriske cyster, såsom odontogen keratocyst . I alle vores tilfælde ses CG i væggen af cyster med udviklingsbaggrund.
patogenesen af CG er kontroversiel, da mange mulige mekanismer er blevet foreslået for at forklare det, men der er ikke gjort nogen klar konsensus. CG dannes på grund af irriterende virkning af akkumulerede kolesterolkrystaller som følge af nedbrydning af blod, inflammatorisk væv eller ekssudat. De tiltrækker fremmedlegemer gigantiske celler og dermed forårsage fibrose . Vores sager synes også at afspejle lignende mekanisme. I mellemøret kunne dannelse af CG tilskrives obstruktion af øredræning. Sekundært til absorption af luft i slimhinde skabes et negativt tryk i lufthulen på grund af forstyrrelse af luftdræning. Som følge heraf udvikler slimhindeødem og blødning. Hæmatom fra slimhindeblødningen ville ikke blive absorberet, hvilket resulterede i dets omdannelse til kolesterolkrystaller. Dette kan dog ikke være en mulig årsag til, at CG forekommer i underkæben på grund af fraværet af intrabony hulrum eller dræningsveje .
opbygningen af kolesterolkrystaller i cystevæggen og cystisk væske kan skyldes de desintegrerende røde blodlegemer i stillestående blodkar i læsionen, cirkulerende plasmalipider eller fedtdegeneration af bindevæv i et hulrum blokeret af betændelse . Vores tilfælde rapporterede rigelige blødningsområder, hvilket kunne være årsagen til dannelse af CG. Imidlertid vides der i øjeblikket lidt om den molekylære mekanisme til CG-dannelse i cystevæggen. En nylig undersøgelse foretaget af Yamasaki et al. foreslog, at dannelse af CG kunne relateres til tilstedeværelsen af rigelig perlecan (en kældermembran heparansulfat proteoglycan) i cystevæggen i umodent granulationsvæv .
CG kan føre til udvidelse af læsionen, som den er forbundet med. Almada et al. rapporterede, at der er chancer for primært eller sekundært betændte odontogene læsioner, der udviser fremmedlegemsreaktion på kolesterolkrystaller i deres kapsel og kan strække sig til maksillære bihuler på grund af anatomisk kontinuitet. Yamasaki et al. rapporterede, at CG synes at være en af drivkræfterne for vækst af kæbecyster, især dem med inflammatorisk baggrund. De foreslog, at lipoprotein med lav densitet, der er fanget af perlecan, akkumuleres og iltes i det ekstracellulære rum, og at lipoprotein med lav densitet opfanges af makrofager og primært deponeres intracellulært; derefter omdannes makrofagerne til lipidbelastede skummende celler. Disse skummende celler kan oprindeligt briste og frigive lipider koncentreret i deres cytoplasma i det ekstracellulære rum. Efter dette resulterer koncentreret frit kolesterol i krystallisering. Kolesterolkrystaller forårsager igen fremmedlegemsreaktioner for at udvide inflammatoriske reaktioner for cystisk vækst. Knoglerosion kan ses i kolesterolgranulom, der viser ekspansiv vækst . Nair PN et al. erklærede, at makrofager ændrer de hydrofobe kolesterolkrystaller til en opløselig form ved at inkorporere den i lipoproteinkøretøj. Imidlertid modstår de store kolesterolkrystaller internalisering af makrofager og omgår for at danne multinucleerede gigantiske celler. Selvom de vedvarer i længere perioder, kunne fagocytterne ikke nedbryde kolesterol og frigive inflammatoriske og knogleresorptive mediatorer, der forårsager yderligere tab af knogler og forlængelse af læsion .
4. Konklusion
CG betragtes som en uspecifik histopatologisk reaktion på kolesterolkrystaller snarere end en klinisk eller patologisk enhed. Da dets kliniske og radiografiske egenskaber er uspecifikke, bør det overvejes ved differentiel diagnose af odontogen cyste og tumorer, og histopatologisk analyse er afgørende for en korrekt endelig diagnose af CG. På grund af mangel på de intraorale rapporterede CG-tilfælde er den sande natur og patogenese stadig tvetydig. Der fortsætter også forvirring om terminologier og særpræg af CG rapporteret i mundhulen og øret. Flere CG-tilfælde af mundhulen bør bringes frem i lyset, så deres unikke identitet kunne afsløres og uddybes.
konkurrerende interesser
forfatterne erklærer, at der ikke er nogen interessekonflikt med hensyn til offentliggørelsen af dette papir.
