Kolesterolgranulom i odontogen cyste: en gåtfull Lesion

Abstrakt

Kolesterolgranulom (CG) är resultatet av den främmande kroppstypen av svar på ackumulering av kolesterolkristaller och är ofta närvarande i samband med kroniska mellanörsjukdomar. Nyligen har fall av KG i käkar rapporterats, men fortfarande har mycket få fall hittats av KG i tandlitteratur. Denna artikel presenterar tre sällsynta fall av KG i väggen av odontogena cyster som betonar dess möjliga roll vid expansion av tillhörande lesion och benerosion. Det lägger också på det faktum att fler fall av KG bör rapporteras så att dess natur och patogenes i munhålan blir mer uppfattbar.

1. Introduktion

Kolesterolgranulom (CG) är en histopatologisk enhet som kännetecknas av insamling av många kolesterolklyftor, som är associerade med främmande kroppsjätteceller, skumceller och hemosiderinfyllda makrofager . Vanligaste platsen för förekomst av KG är mellanörat (i allmänhet förknippas med kroniska mellanörat sjukdomar). Lungor, hjärna, njurar, mastoidprocess, Bröst, sella turcica, pontocerebelline vinkel, testis och apex av temporal benpyramid är de andra platserna där CG kan uppstå . Nyligen rapporterades det att kg också kan förekomma i ansiktsskelettet, maxillary antrum och frontben är de två vanliga platserna . De kliniska symtomen är ospecifika och beror på lokalisering och omfattning i varje enskilt fall . Mycket få fall av KG som förekommer i jaws har rapporterats i den engelska litteraturen. Vi rapporterar tre unika fall där de odontogena cysterna sekundärt inflammerades och visade expansion och associerad benförstöring på grund av CG-bildning.

2. Fall Serie

2.1. Fall 1

en 45-årig man rapporterade till institutet med klagomålet om svullnad i den bakre tandregionen av höger maxilla sedan en månad. Patienten gav en historia för extraktion av 17, 18 (Med klass II rörlighet) för samma i privat tandklinik men efter extraktion fortsatte svullnaden. På palpation, svullnad var mjuk och fluktuerande i naturen sträcker sig från buckala vestibul till mittlinjen av den hårda gommen. FNAC försökte men massan blödde kraftigt. CT-skanning avslöjade en enorm expansil, väl avgränsad och osteolytisk massa som sträckte sig från maxilla till maxillary sinus. En preliminär diagnos av keratocystisk odontogen tumör (KCOT) ställdes. Kirurgisk enukleation av cysten utfördes och vävnaden skickades för histopatologisk undersökning. Sektionerna avslöjade proliferation av cystisk odontogen epitelfoder med palisaderade hyperkromatiska kolonnkärnor, stellat retikulum-liknande områden och ark med rikliga spökceller. Omgivande bindvävstroma visade mogna kollagenbuntar. Rikliga hemorragiska områden och fibrinavlagringar var uppenbara både i fibrös vägg och i cystisk lumen. Också synlig både i bindväv och i cystisk lumen var rikliga kolesterolklyftor och hemorragiska områden. Fokusområden för spökcellbildning var också synliga i stroma omgiven av främmande kroppsjätteceller och hemosiderinpigmentering. På grundval av detta gjordes således en slutlig diagnos av förkalkande odontogen cysta med kolesterolgranulom (Figur 1).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)(b)
(b) (c)
(c) (d)
(d)

Figur 1
(a) CT-bild som visar enorm expansil, väl avgränsad och osteolytisk massa som sträcker sig från maxilla till maxillary sinus på höger sida; (b) proliferation av cystisk odontogen epitelfoder med Palisade hyperkromatiska kolonnkärnor, stellatretikulum-liknande områden och ark med rikliga spökceller (H/E 4x); (c) kolesterolklyftor i cystisk vägg (H/E 4x); (d) kolesterolklyftor i cystisk vägg (H/E 10x).

2.2. Fall 2

en 38-årig kvinna klagade över svullnad sedan 6 månader på höger sida bakre underkäken. Patienten uppgav att svullnaden gradvis ökade i storlek med pus urladdning och ingen smärta. Intraoralt var svullnaden 3 2 cm i storlek i rät vinkel region med saknas 48. Överliggande slemhinna verkade slät, nonerythematous och nontender på palpation. En väldefinierad radiolucency i förhållande till kronan på 48 sågs i Ortopantomografi. En preliminär diagnos av dentigerous cyste och keratocystisk odontogen tumör (KCOT) ställdes. Cysten var kirurgiskt enukleerad och histopatologin avslöjade icke-keratiniserad stratifierad skivepitelformad cystisk epitelfoder, 2-3-cellskikt tjockt, vilket visade proliferation i få områden associerade med underliggande inflammation. I bindvävets cystiska kapsel var blandade inflammatoriska cellinfiltrat med blödningsområden uppenbara. En del av vävnaden avslöjade rikliga kolesterolklyftor i den cystiska kapseln i samband med multinukleära jätteceller. Baserat på detta ställdes en diagnos av dentigerous cyste med kolesterolgranulom (Figur 2).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)(b)
(b) (c)
(c)(d)
(d)

Figur 2
(A) en OPG som visar en väldefinierad radiolucency i förhållande till crown of 48; (b) nonkeratinized stratified squamous cystic epithelial lining som visade proliferation i få områden associerade med underliggande kolesterolklyftor och extravaserade RBC i cystisk vägg (H/E 4x); (c) cystisk foder med rikligt blödningsområde i cystisk vägg (H/E 4x); (d) kolesterolklyftor i cystisk vägg (H/E 20x).

2.3. Fall 3

en 47-årig man rapporterade med klagomål om smärta i nedre vänstra bakre underkäken under de senaste två dagarna. Han gav historia av svullnad på denna sida sedan två månader. Mild svullnad var närvarande på vänster sida av underkäken, vilket var svårt på palpation och nontender. Intraoralt var svullnaden mjuk i konsistens och smärtsam med en liten öppning närvarande på toppregionen genom vilken gulaktig grön färgutsläpp märktes. Datortomografi avslöjade en väldefinierad radiolucency (30 14 mm i storlek) i den vänstra vinkeln på mandibelområdet med 38 förskjutna nära underkäkens nedre gräns. Incisional biopsi skickades för histopatologisk utvärdering som avslöjade cystisk foder av varierande tjocklek, icke-keratiniserad stratifierad skivepitel i naturen med få områden av slemmetaplasi. Bindvävskapsel var fibrocellulär med vaskulära kanaler och mild inflammatorisk cellinfiltrat och en diagnos av dentigerous cyste ställdes. Efter detta skickades den utskurna vävnaden som efter upprepad regrossing och vävnadssektionering inte visade någon cystisk foder. Bindvävnadsstroma var ektomesenkymal och fibrocellulär med rikliga kolesterolklyftor och kronisk inflammatorisk cellinfiltrat (Figur 3).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)

(a)
(a)(b)
(b) (c)
(c)(d)
(d)

Figur 3
(a) CT-skanning avslöjade en väldefinierad radiolucency (30 14 mm i storlek) på vänster vinkel av mandibel region; (b) på incisional biopsi, 2-3-cellskikt tjockt nonkeratiniserat stratifierat skivepitel-cystiskt epitelfoder som visade proliferation i få områden associerade med underliggande inflammation (H/E 4x); (c) på excisional biopsi kolesterolklyftor i cystisk vägg (H/E 10x); (d) kolesterolklyftor i cystisk vägg (H/E 40x).

3. Diskussion

CG histopatologiskt skildrar en stor samling av longitudinella kolesterol klyftor som bildas på platsen för kolesterolkristaller på grund av upplösning av kristaller vid tidpunkten för vävnadsbehandling och är inbäddad i fibrös granulationsvävnad med omgivande främmande kropp typ av multinucleated jätteceller och makrofager fyllda med hemosiderin . Efter en omfattande undersökning har sex fall av KG hittats i munhålan, där endast tre fall av KG som förekommer i väggen av odontogen cyste har rapporterats hittills . Vi rapporterar ytterligare tre fall av KG som förekommer i vägg av odontogena cyster (Tabell 1).

författare år ålder / kön webbplats associerad med
Lee et al. 2010 68/hane höger främre till bakre underkäken Dentigerous cysta
Bhullar et al. 2012 43/hane vänster bakre underkäken Dentigerous cysta
Aparna et al. 2013 68/female Right posterior mandible Ameloblastomatous calcifying odontogenic cyst
Case 1 2016 45/Male Right posterior maxilla Calcifying odontogenic cyst
Case 2 2016 38/Female Right posterior mandible Dentigerous cyst
Case 3 2016 47/Male Left posterior mandible Dentigerous cyst
Table 1
rapporterade fall av kolesterolgranulom i samband med odontogen cysta.

en tvetydighet har alltid kvarstått när det gäller terminologin för KG i munhålan, som Bhaskar, trä och Goaz beskrev en lesion i käken med liknande histopatologiska egenskaper men kallade den kolesteatom . Anger att kolesterol var huvudkomponenten i tumör termen” kolesteatom ” introducerades 1838 av Muller . Kolesteatom beskriver de cystiska håligheterna fodrade av keratiniserat skivepitel och omgiven av stroma med varierande tjocklek. Den mikroskopiska diagnosen beror helt på närvaron och identifieringen av skivepitel och/eller laminerat keratiniserat material . Huvudskillnaden mellan histogenes av CG och kolesteatom är att inget epitel är involverat i bildandet av CG. Övergång av CG till kolesteatom har inte observerats, även om de två anomalierna kan uppstå samtidigt . Således är användning av termen kolesteatom för en massa bindväv med många kolesterolkristaller men utan epitelkomponenter och keratin olämpligt och vilseledande .

CG bör övervägas i klinisk-radiografiska differentialdiagnoser av odontogena cyster eller tumörer. Netto et al. rapporterade ett fall av mandibular CG efterliknar en dentigerous cyste .

kolesterolkristallerna rapporteras förekomma oftare i inflammatoriska cyster, särskilt i radikulära cyster. Lägsta incidens rapporterades i icke-inflammatoriska cyster såsom odontogen keratocyst . I alla våra fall ses CG i väggen av cyster med utvecklingsbakgrund.

patogenesen av KG är kontroversiell eftersom många möjliga mekanismer har föreslagits för att förklara det men ingen tydlig konsensus har gjorts. CG bildas på grund av irriterande effekt av ackumulerade kolesterolkristaller som ett resultat av nedbrytning av blod, inflammatorisk vävnad eller exsudat. De lockar jätteceller från främmande kroppar och orsakar därmed fibros . Våra fall verkar också återspegla liknande mekanism. I mellanörat kan bildandet av KG hänföras till obstruktionen av örondränering. Sekundärt till absorption av luft i slemhinnan skapas ett negativt tryck i lufthålan på grund av störning av luftdränering. Som ett resultat utvecklas mukosalt ödem och blödning. Hematom från slemhinneblödningen skulle inte absorberas, vilket resulterar i omvandling till kolesterolkristaller. Detta kan emellertid inte vara en möjlig orsak till att kg uppträder i underkäken på grund av frånvaron av intrabonyhåligheter eller dräneringsvägar .

uppbyggnaden av kolesterolkristaller i cystväggen och cystisk vätska kan bero på sönderfallande röda blodkroppar i stillastående blodkärl i lesionen, cirkulerande plasmalipider eller fettdegenerering av bindväv i ett hålrum blockerat av inflammation . Våra fall rapporterade rikliga områden av blödning, vilket kan vara orsaken till bildandet av CG. Men lite är för närvarande känt om den molekylära mekanismen för CG-bildning i cystväggen. En ny studie av Yamazaki et al. föreslog att bildandet av KG kan relateras till närvaron av riklig perlekan (ett källarmembran heparansulfatproteoglykan) i cystväggen i omogen granulationsvävnad .

CG kan leda till expansion av den lesion som den är associerad med. Almada et al. rapporterade att det finns chanser att primärt eller sekundärt inflammerade odontogena lesioner som uppvisar främmande kroppsreaktion mot kolesterolkristaller i kapseln och kan sträcka sig till maxillära bihålor på grund av anatomisk kontinuitet. Yamazaki et al. rapporterade att kg verkar vara en av drivkrafterna för tillväxt av käftcyster, särskilt de med inflammatorisk bakgrund. De föreslog att lågdensitetslipoprotein som fångas av perlecan ackumuleras och oxideras i det extracellulära utrymmet och att oxiderat lågdensitetslipoprotein rensas av makrofager och deponeras primärt intracellulärt; sedan omvandlas makrofagerna till lipidbelastade skumceller. Dessa skummande celler kan ursprungligen brista och frigöra lipider koncentrerade i deras cytoplasma i det extracellulära utrymmet. Efter detta resulterar koncentrerat fritt kolesterol i kristallisering. Kolesterolkristaller orsakar i sin tur främmande kroppsreaktioner för att förlänga inflammatoriska reaktioner för cystisk tillväxt. Benerosion kan ses i kolesterolgranulom som visar expansiv tillväxt . Nair PN et al. uppgav att makrofager förändrar de hydrofoba kolesterolkristallerna till en löslig form genom att införliva den i lipoproteinfordon. De stora kolesterolkristallerna motstår emellertid internalisering av makrofager och kringgår för att bilda multinukleära jätteceller. Även om de kvarstår under långa perioder misslyckades fagocyterna att försämra kolesterol och frigöra inflammatoriska och benresorptiva mediatorer som orsakar ytterligare förlust av ben och förlängning av lesionen .

4. Slutsats

CG betraktas som en icke-specifik histopatologisk reaktion på kolesterolkristaller snarare än en klinisk eller patologisk enhet. Eftersom dess kliniska och radiografiska egenskaper är ospecifika bör det beaktas vid differentialdiagnos av odontogen cysta och tumörer och histopatologisk analys är avgörande för en korrekt slutlig diagnos av KG. På grund av brist på de intraorala rapporterade CG-fallen är den sanna naturen och patogenesen fortfarande tvetydig. Det kvarstår också förvirring om terminologier och särskiljningsförmåga hos kg rapporterade i munhålan och örat. Fler kg fall av munhålan bör belysas så att deras unika identitet kan avslöjas och utarbetas.

konkurrerande intressen

författarna förklarar att det inte finns någon intressekonflikt när det gäller publiceringen av detta dokument.

Lämna ett svar

Din e-postadress kommer inte publiceras.